ENNENAIKAISINA JA PIENIPAINOISINA SYNTYNEIDEN LASTEN OROFAKIAALISET TAIDOT 5 6-VUOTIAANA

Transkriptio

1 ENNENAIKAISINA JA PIENIPAINOISINA SYNTYNEIDEN LASTEN OROFAKIAALISET TAIDOT 5 6-VUOTIAANA Mari Liedes Logopedian pro gradu -tutkielma huhtikuu 2013 Oulun yliopisto Humanistinen tiedekunta logopedia

2 ESIPUHE Tutkielmani tekemisen mahdollisti Logopedian dosentti Anneli Yliherva, joka tarjosi käyttööni tutkimusryhmänsä keräämän aineiston. Hän myös toimi työni ohjaajana, suuri kiitos tästä! Lämpimät kiitokset kuuluvat myös professori Anita McAllisterille, joka antoi käyttööni Linköpingin yliopistossa kerätyn verrokkiaineiston. Yhdessä Anitan ja Annelin kanssa käydyt keskustelut auttoivat myös merkittävästi aineiston pisteyttämisessä. Aineiston tilastollinen käsittely ei olisi onnistunut ilman Humanistisen tiedekunnan atk-palveluiden Leena Pussisen avustusta, kiitos myös hänelle kärsivällisyydestä ja hyvästä ohjauksesta. Ilman kotijoukkojen tukea olisi työni tuskin koskaan valmistunut. Iso kiitos siis sekä perheelleni, että avopuolisolleni Jarnolle kannustuksesta ja tuesta.

3 SISÄLLYS ESIPUHE 1 JOHDANTO Ennenaikaisuus ja pienipainoisuus Määritelmä ja esiintyvyys Etiologia ja riskitekijät Yleisimmät sairaudet ja kehitysongelmat Orofakiaalinen toiminta Normaali orofakiaalinen toiminta ja sen kehitys Ennenaikaisena ja pienipainoisena syntyneen lapsen orofakiaalinen toiminta Nordic Orofacial Test Screening-seulontaa (NOT S) käsitteleviä tutkimuksia TUTKIMUKSEN TARKOITUS AINEISTO JA MENETELMÄT Tutkittavat lapset ja verrokkiaineisto Tutkimusmenetelmä Tilastollinen analyysi TULOKSET Ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden sekä täysiaikaisina. syntyneiden lasten suoriutuminen NOT S-seulonnassa Viisivuotiaat Kuusivuotiaat Syntymäpainon ja raskauden keston sekä orofakiaalisen toiminnan välinen yhteys Sukupuolten väliset erot orofakiaalisissa taidoissa POHDINTA Tutkimustulosten arviointi Sukupuolten väliset erot sekä syntymäpainon ja raskauden keston yhteys NOT S tuloksiin Tulosten luotettavuus ja yleistettävyys Tutkimuksen kliininen merkitys ja jatkotutkimusehdotuksia LÄHTEET LIITTEET

4 1 1 JOHDANTO Ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneillä lapsilla elämän lähtökohdat ovat monessa suhteessa heikommat verrattaessa täysiaikaisena syntyviin lapsiin. Maailman terveysjärjestön, WHO:n (World Health Organization) määritelmän mukaan ennenaikaisuus tarkoittaa syntymistä ennen 37. raskausviikkoa, ja pienipainoisuus alle 2500 gramman syntymäpainoa (WHO, 2010). Kuolleisuus ja erilaiset kehityksen häiriöt ovat hyvin yleisiä ennenaikaisen syntymän seuraamuksia (Slattery & Morrison, 2002; van Baar, van Wassenaer, Briët, Dekker, & Kok, 2005). Nykylääketieteen ansiosta kuitenkin 32. raskausviikolla tai myöhemmin syntyvistä lapsista hengissä säilyvät lähes kaikki. Myös pienempien ennenaikaisesti syntyneiden lasten ennuste on parantunut huomattavasti (Olsén & Vainionpää, 2000). Keskoslapsilla esiintyviä ongelmia on saatu selkeästi vähennettyä lääketieteen kehittymisen myötä. Kuitenkin esimerkiksi intraventrikulaarisen eli aivokammioiden sisäisen vuodon (IVH) esiintyvyys on edelleen jopa prosenttia hoidon parantumisesta huolimatta (Bhandari ym., 2011; Klebermass-Schrehof ym., 2012). Lievänkin IVH:n on todettu aiheuttavan neurologisperäisiä ongelmia, kuten CPvammaa ja psykomotorisen toiminnan vaikeuksia (Klebermass-Schrehof ym., 2012). Ennenaikaisuuden aiheuttamien ongelmien vuoksi keskoslapset ovatkin yleinen asiakasryhmä puheterapeutin vastaanotolla. Tutkimukset osoittavat, että kuntoutusta tarvitaan niin kielen (mm. Isotani, Azevedo, Chiari & Perissinoto, 2009; Kunnari, Yliherva, Paavola & Peltoniemi, 2012), kuin oraalimotoriikan ja syömisen osa-alueilla (mm. Amaizu, Shulman, Schanler & Lau, 2008; Arvedson, Clark, Lazarus, Schooling & Frymark, 2010; Cerro, Zeunert, Simmer & Daniels, 2002). Hyvin varhaisessa vaiheessa tehdyt tutkimukset eivät välttämättä ennusta myöhemmän iän kognitiivisia ja motorisia taitoja tai niissä ilmeneviä puutteita (Leversen ym., 2012). Monimuotoista kuntoutusta ja esimerkiksi puheterapiaa saatetaan tarvita sekä kielellisten että syömisen ongelmien vuoksi vielä vanhemmallakin iällä. Kuntoutusta edeltää aina arviointi, jonka tavoitteena voi olla soveltuvan kuntoutuksen suunnittelu (Strand & McCauley, 1999, s. 73). Tällöin arviointimenetelmän tulee olla varsin tarkka. Toisaalta tavoitteena voi olla ongelmakohtien ja niiden vakavuusasteen selvittäminen. Jälkimmäiseen tavoitteeseen pyritään esimerkiksi NOT S-

5 2 seulontamenetelmällä (Nordic Orofacial Test Screening), jonka avulla voidaan saada esille lisätutkimusta vaativat osa-alueet orofakiaalisessa toiminnassa (Bakke, Bergendal, McAllister, Sjögreen & Åstenym, 2007). Oraalimotoriikan lisäksi seulonnassa tarkastellaan myös esimerkiksi hengittämistä, oraalisia tapoja ja mimiikkaa. Menetelmä koostuu haastattelusta sekä kliinisestä arvioinnista ja se on nopea suorittaa. Seulontaa ei ole kohdistettu millekään tietylle häiriöryhmälle, vaan siitä on pyritty tekemään laajasti käytettävissä oleva menetelmä. Seulonnan käytettävyydestä on julkaistu muutamia tutkimuksia, joita käsitellään myöhemmin tässä työssä. Ennenaikaisina syntyneiden lasten orofakiaalisten taitojen arviointiin sitä ei ole kuitenkaan vielä aikaisemmin käytetty. Keskosten kielellisestä ja kognitiivisesta kehityksestä on julkaistu useampia tutkimuksia (esim. Cattani ym., 2010; Kunnari ym., 2012), kuten myös esimerkiksi syömis- ja imemistaidoista (esim. Bingham, Ashikaga & Abbasi, 2012; Törölä, Lehtihalmes, Yliherva & Olsén, 2012), mutta laajempi orofakiaalisten taitojen tarkastelu on jäänyt vähäiseksi. Tutkimukseni tarjoaakin mielenkiintoista uutta tietoa ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden lasten orofakiaalisesta toiminnasta ja NOT S-seulonnan käytettävyydestä mahdollisten ongelmakohtien havaitsemisessa. Keskityn työssäni tarkastelemaan ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden 5 6- vuotiaiden lasten suoriutumista NOT S-seulonnassa verrattuna täysiaikaisena syntyneisiin lapsiin. Kyseisessä iässä arvioiminen on tärkeää, sillä mahdolliset vaikeudet olisi tärkeää havaita ennen koulun aloittamista. Tuloksia vertaillessa tarkastelen erityisesti sukupuolen, syntymäpainon sekä raskauden keston yhteyttä orrofakiaalisiin taitoihin. Tutkielmani luettavuuden ja selkeyden lisäämiseksi käytän ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneistä lapsista rinnakkain myös yleiskielistä nimitystä keskonen.

6 3 1.1 Ennenaikaisuus ja pienipainoisuus Määritelmä ja esiintyvyys Gestationaalisen iän perusteella määriteltäessä lapsi on ennenaikainen, mikäli hän syntyy raskausviikoilla (WHO, 2010). Gestationaalisella iällä viitataan raskauden kestoon ja sen mittaus alkaa äidin viimeisten normaalien kuukautisten ensimmäisestä päivästä (Blackmon ym., 2004). Äärimmäisestä ennenaikaisuudesta taas puhutaan, mikäli lapsi syntyy ennen raskausviikkoa 28 (WHO, 2010). Kirjallisuudessa käytetään myös tarkempaa luokittelua lievästi, hyvin ja erittäin ennenaikaisesti syntyneisiin lapsiin gestationaalisen iän perusteella (mm. Goldenberg, Culhane, Iams & Romero, 2008; Jakobsson, Gissler, Paavonen & Tapper, 2008; Requejo & Merialdi, 2010). Goldenbergin ja kumppaneiden (2008) kirjallisuuskatsauksen perusteella lievästi ennenaikainen lapsi on syntynyt raskausviikoilla 32 33, hyvin ennenaikainen viikoilla ja erittäin ennenaikainen alle 28. raskausviikolla. Odotusajan ylittäessä 32 raskausviikkoa vakavien komplikaatioiden riski on huomattavasti alhaisempi kuin sitä lyhyemmällä odotusajalla (Meloni ym., 2010). Engle, Tomashek ja Wallman (2007) esittävätkin käytettäväksi termiä 'myöhäinen ennenaikainen' (engl. 'late preterm') puhuttaessa kyseisellä aikavälillä syntyneestä lapsesta. Vähentyneestä komplikaatioriskistä huolimatta raskausviikolla syntyneelle lapselle saattaa aiheutua esimerkiksi lämmönsäätelyn vaikeuksia, hypoglykemiaa, hengitysvaikeuksia tai syömisvaikeuksia. Keskosuutta ei määritellä pelkästään raskauden keston perusteella, vaan kehityksen kannalta on jopa olennaisempaa tarkastella lapsen syntymäpainoa (WHO, 2010). Vastasyntynyt luokitellaan pienipainoiseksi, mikäli syntymäpaino on alle 2500 grammaa. Painon ollessa 999 grammaa tai alle on lapsi erittäin pienipainoinen. Pienipainoisuus voidaan jakaa vielä tarkemmin kolmeen alaryhmään: grammaa, grammaa ja grammaa (WHO, 2012). Vastaavasti erittäin pienipainoiset jaetaan myös kolmeen alaryhmään: grammaa, grammaa ja alle 500 grammaa. Tutkimuksessani käytän syntymäpainon mukaista luokittelua edellä esitettyä ICD 10-tautiluokituksen jakoa mukaillen. Battaglia ja Lubchenko (1967) ovat asettaneet normit sikiöaikaiselle kasvulle ja soveltuvat painorajat tietyille raskausviikoille. Normien perusteella on mahdollista määritellä,

7 4 onko vastasyntynyt pieni (engl. small for gestational age, SGA) tai sopivankokoinen (engl. appropriate for gestational age, AGA) gestationaaliseen ikään nähden. Euroopassa ja muissa teollistuneissa maissa ennenaikaisina syntyy noin 4 9 prosenttia lapsista (Goldenberg ym., 2008; Olsén & Vainionpää, 2000). Suomessa lukema on viimeisten parin vuosikymmenen aikana pysynyt hieman yli 5 prosentissa (Jakobsson ym., 2008). Samaan aikaan erittäin ennenaikaiset synnytykset ovat kuitenkin vähentyneet. Kehittyneen tehohoidon ansiosta yhä useampi ennenaikaisina syntyneistä lapsista jää henkiin. Perinaataalisista eli heti vastasyntyneisyyskauden kuolemista 75 prosenttia johtuu kuitenkin ennenaikaisuudesta (Slattery & Morrison, 2002) Etiologia ja riskitekijät Ennenaikaisen synnytyksen voi aiheuttaa useat eri tekijät. Tepper ja kumppanit (2012) tuovat esille tuoreessa tutkimuksessaan esimerkiksi erilaisten lääketieteellisten syiden (diabetes, kohonnut verenpaine, lapsettomuushoidot) sekä sosioekonomisen taustan (alhainen koulutustaso, äidin alle 15 tai yli 35 vuoden ikä) yhteyden ennenaikaiseen synnyttämiseen. Myös äidin kärsimä sosiaalinen tai psykososiaalinen stressi tai masennus ovat huomioon otettavia tekijöitä (Goldenberg & McClure, 2010). Mielialahäiriöt yksistään eivät aiheuta ennenaikaista synnytystä, vaan niihin käytettävät lääkitykset lisäävät ennenaikaisuuden riskiä (Gavin, Holzman, Siefert & Tian, 2009). Raskaana olevan äidin elämäntavat saattavat aiheuttaa ennenaikaisen synnytyksen (Behrman & Butler, 2006, s ). Elämäntavoista erityisesti tupakointi ja alkoholinkäyttö voivat aiheuttaa ennenaikaisen synnytyksen. Tupakoinnilla on havaittu olevan yhteyttä lisäksi pienipainoisuuteen (Jaddoe ym., 2008). Huomioitavaa on myös se, että erityisesti raskauden loppuvaiheen passiivinen tupakointi voi aiheuttaa pienipainoisuutta. Mitä enemmän alkoholia äiti käyttää raskausaikana, sitä suurempi on ennenaikaisen synnytyksen vaara (Aliyu, Lynch, Belogolovkin, Zoorob & Salihu, 2010; Patra ym., 2011). Tupakan tavoin myös alkoholi voi pienentää vauvan syntymäpainoa. Tutkimukset ovat osoittaneet lisäksi etnisen taustan ja erityisesti eivalkoihoisuuden lisäävän ennenaikaisen synnytyksen ja sen toistumisen riskiä (Johansson & Cnattigius, 2010, s. 1; Tepper ym., 2012).

8 Yleisimmät sairaudet ja kehitysongelmat Keskoslapsen keuhkojen kehitys jää usein vaillinaiseksi, mikä voi aiheuttaa hengityssairauksia (Moss, 2006). Hengityssairauksien kehittymiseen vaikuttaa olennaisesti keuhkorakkuloiden liian vähäinen määrä tai surfaktantin puuttuminen. Surfaktantin tehtävä on pitää keuhkorakkulat avoinna ja sen puuttuminen voi aiheuttaa keskoslapselle hengitysvaikeusoireyhtymän (RDS, respiratory distress syndrome) (Westover & Moss, 2012). Bronkopulmonaarinen dysplasia (BPD) on krooninen keuhkosairaus, jota esiintyy keskosena syntyneillä lapsilla. BDP:n merkittävimpiä aiheuttajia ovat keuhkojen kypsymättömyys ja surfaktantin tehottomuus (Van Marter, 2009). Hengityssairauksien lisäksi keskosilla esiintyy myös muita perinataalisia komplikaatioita ja sairauksia. Näistä yleisiä ovat intraventrikulaarinen eli aivokammioiden sisäinen vuoto (IVH) ja periventrikulaarinen leukomalasia (PVL) eli aivokammioiden viereisen valkean aineen vaurio (Stoll ym., 2010; Vohr ym., 2000; Volpe, 1997). Ennenaikaisuus lisää erityisesti CP-vammaisuuden riskiä. Esimerkiksi Salokorven ym. (2001) tutkimuksessa mukana olleista koehenkilöistä 19 prosentilla ja van Baarin sekä kumppaneiden (2005) tutkimuksessa 10 prosentilla oli todettu CP-vamma. Lieviä neurologisia häiriöitä esiintyy edellä mainittujen tutkimusten perusteella jopa prosentilla keskosista. CP vammoista yleisimmin esiintyy spastista diplegiaa (Vohr ym., 2010). Neurologisten häiriöiden esiintyvyyslukemat kuitenkin pienenevät lähestyttäessä täysiaikaisuutta. Muun muassa Petrinin ym. (2009) tutkimuksessa viikoilla syntyneistä lapsista 2,1 prosentilla todettiin joko CP-vamma, älyllinen kehitysvamma tai epileptinen häiriö. Lievien neurologisten häiriöiden merkkejä esiintyy normaalisti kehittyvillä lapsilla vielä 6-vuotiaana, mutta ne ovat erityisen yleisiä äärimmäisen pienipainoisina syntyneillä lapsilla (Marlow, Roberts & Cooke, 1989). Lieviä neurologisia häiriöitä voi esiintyä keskoslapsilla erityisesti tasapainossa, koordinaatiossa, kävelyssä ja hieno- sekä karkeamotoriikan kehityksessä (Breslau, Chilcoat, Johnson, Andreski & Lucia, 2000; de Kieviet, Piek, Aarnoudse-Moens & Oosterlaan, 2009). Kok, Lya den Ouden, Verloove-Vanhorick ja Brand (1998) havaitsivat, että pienipainoisina syntyneillä lapsilla oli 2,5 kertainen riski kärsiä lievistä neurologisista vaurioista verrattaessa täysiaikaisena syntyneisiin lapsiin. Karkeamotoriikan kehitysviivästymien riski oli vastaavasti miltei kolminkertainen.

9 6 Neurobehavioraaliset ongelmat, kuten tarkkaavaisuuden häiriöt ja sosiaalisten taitojen puutteet, ovat tavallisia keskoslapsilla (Anderson & Doyle, 2003; Hille ym., 2001). ADHD:n eli tarkkaavaisuus ja hyperaktiivisuushäiriön riski voi olla jopa kaksinkertainen ennenaikaisina syntyneillä lapsilla täysiaikaisena syntyneisiin lapsiin verrattaessa (Lindström, Lindblad & Hjern, 2011). Myös puheen tuottoon liittyviä vaikeuksia, kuten änkytystä ja artikulaatiohäiriöitä on raportoitu esiintyvän enemmän keskosilla (Largo, Molinari, Kundu, Lipp & Duc, 1990). Ajdacic-Gross tutkimusryhmineen (2010) onkin todennut varsin tuoreessa tutkimuksessaan ennenaikaisuuden olevan yksi änkytyksen riskitekijöistä. Kielellistä kehitystä tarkasteltaessa keskoslasten ekspressiivinen eli ilmaiseva kieli voi olla täysiaikaisena syntyneisiin lapsiin verrattuna heikompaa (Isotani ym., 2009; Kunnari ym., 2012) ja puheen sekä kielen kehitys viivästynyttä (Kern & Gayraud, 2007). Neurologisia ongelmia sekä CP-vammaa aiheuttavat erityisesti keskosen aivojen valkean aineen iskeemiset eli hapenpuutteesta aiheutuvat vauriot (Olsén & Vainionpää, 2000). Hapenpuutetta aiheuttaa kypsymätön verisuonisto ja alhainen verenpaine (Behrman & Butler, 2006, s. 335). Aivojen valkean aineen vaurioiden ja esimerkiksi kognitiivisten ja motoristen vaikeuksien välinen yhteys on havaittavissa keskoslapsilla MRI-kuvauksissa (Skranes ym., 2007). Muun muassa kirjoittamisen vaikeuksiin ja alhaisempaan älykkyysosamäärään on liitettävissä poikkeavuuksia tietyillä valkean aineen alueilla. Monet tutkimukset ja kirjallisuuskatsaukset osoittavat monien vaikeuksien lisääntyvän, kun syntymäpaino on pieni. Esimerkiksi Kok (1998) kumppaneineen havaitsi varsin odotetusti tutkimuksessaan SGA-lapsena syntymisen eli pienen syntymäpainon suhteessa raskausaikaan lisäävän huomattavasti keskoslasten kuolleisuuden riskiä. Kuolleisuusriskin kasvamisen lisäksi mitä alhaisempi keskoslapsen syntymäpaino on, sitä todennäköisemmin esiintyy ongelmia neurologisessa kehityksessä, motoriikassa, kognitiivisissa taidoissa, sosioemotionaalisessa toiminnassa ja koulunkäynnissä (van Baar ym., 2005; Jongmans ym., 1997; de Kieviet ym., 2009; Kok, 1998; Vohr, 2010). Alhaisen syntymäpainon lisäksi on havaittu miessukupuolen lisäävän lievien neurologisten häiriöiden sekä kuolleisuuden riskiä keskoslasten joukossa (Salokorpi ym., 2001; Stevenson ym., 2000; Vohr, 2010).

10 7 1.2 Orofakiaalinen toiminta Usein kirjallisuudessa orofakiaalinen toiminta ja oraalimotoriikka ovat toistensa synonyymeja (esim. Avivi-Arbera, Martin, Lee & Sessle, 2011; Gökçen-Röhlig, 2012). Bakke tutkimusryhmineen (2007) on kuitenkin sisällyttänyt orofakiaalisen toiminnan käsitteeseen oraalimotoriikan lisäksi myös muita pään ja oraalialueen toimintoja, kuten hengittämisen, mimiikan ja oraaliset tavat. Koska kyseistä laajempaa määrittelyä on käytetty NOT S-seulonnan kehitysvaiheessa, noudatan sitä jatkossa määritellessäni orofakiaalista toimintaa Normaali orofakiaalinen toiminta ja sen kehitys Hengittämistä voi ymmärrettävästi pitää tärkeimpänä orofakiaalisena toimintana. Vastasyntynyt hengittää noin henkäystä minuutissa, kun vielä kohdussa hapen ja hiilidioksidin vaihto on tapahtunut verenkierron kautta (Kent, 1999). Kolmeen ikävuoteen mennessä lepohengitys rauhoittuu henkäykseen minuutissa. Kahdeksanvuotiaana keuhkorakkulat saavuttavat lopullisen lukumääränsä, ja 10- vuotiaana lepohengitys on aikuisen kaltaista. Puheen tuoton kannalta tarkasteltaessa hengitysjärjestelmän anatominen kypsyminen jakautuu useampaan vaiheeseen (Kent, 1999). Kolmeen ikävuoteen mennessä lapsi ei vielä kykene kunnolla säätelemään hengitystä puheen tuotossa. Seitsemään ikävuoteen mennessä hengityksen tietoinen säätely onnistuu jo, mutta lapsi joutuu tekemään aikuista enemmän työtä tuottaakseen riittävän voimakkuuden. Hengitysjärjestelmä kehittyy aikuisen kaltaiseksi 10 ikävuoteen mennessä, ja siitä eteenpäin rakenteet saavuttavat lopullisen kokonsa (Bunton, 2008; Kent, 1999). Kuorsaaminen voi liittyä hengityksen kehittymiseen ja sen mahdollisiin vaikeuksiin. Lundeborgin, McAllisterin, Grafin, Ericssonin ja Hultcrantzin (2009) tutkimuksessa kuorsaaminen ja adenotonsillaarinen liikakasvu 4 5-vuotiailla koehenkilöillä liittyi hengitysvaikeuksien lisäksi myös muihin oraalimotoriikan ongelmiin. Satunnainen kuorsaaminen on kuitenkin nuorilla lapsilla varsin yleistä, jopa 19 prosenttia suomalaislapsista kuorsaa silloin tällöin ja 7 prosenttia säännöllisesti (Liukkonen, Virkkula, Aronen, Kirjavainen & Pitkäranta, 2008). Kuorsaamisen on myös havaittu olevan yleisempää alle 6-vuotiailla lapsilla, kuin sitä vanhemmilla lapsilla (Kaditis ym., 2004).

11 8 Tarkasteltaessa oraalimotoriikan kehitystä ennen syntymää on havaittu, että suun kautta syömiseen tarvittavat taidot kehittyvät riittäviksi kolmannen raskauskolmanneksen aikana (Miller, Macedonia & Sonies, 2006). Imemistaitoa voidaan sitä vastoin havaita sikiöllä jo raskausviikolla (Delaney & Arvedson, 2008; Wilson, Green, Yunusova & Moore, 2008). Imeminen on vastasyntyneelle refleksinomaista, ja vauva käyttää suualueelta saamaansa sensorista informaatiota imemisen säätelemiseksi. Suun rakenteista kieli täyttää vastasyntyneellä lähes koko suuontelon ja sen liikkeet ovat erikoistuneet juuri imemisen tukemiseen (Kent, 1999). Kuuden kuukauden ikään mennessä mahdollistuvat kielen lateraaliset eli sivuttaiset liikkeet (Carruth & Skinner, 2002). Huulet ovat vastasyntyneellä hyvin pyöreät, mutta kasvavat kokoa ja muuttavat muotoaan ennen kahta ikävuotta (Kent, 1999). Pienen vauvan suu toimii vielä yhtenäisenä yksikkönä, mutta vähitellen leuka, huulet ja kieli alkavat toimia eriytyneesti (Carruth & Skinner, 2002; Green, Moore, Higashikawa, & Steeve, 2000). Oraalialueen tuntohermotuksesta vastaavat viidennen aivohermon eli kolmoishermon (lat. nervus trigeminus) kaksi alempaa haaraa (Nienstedt, Hänninen, Arstila & Björqvist, 1999, s ). Seitsemäs aivohermo, kasvohermo (lat. nervus facialis) taas on kasvolihasten liikehermo, jossa on myös sensorisia syitä kielen etu- ja keskiosasta. Kielen liikehermotus sitä vastoin ohjautuu kahdennentoista aivohermon, kielen liikehermon (lat. nervus hypoglossus) välityksellä. Pureskelun kehittymisen kannalta kriittisenä ajankohtana pidetään noin kuuden kuukauden ikää, sillä siihen mennessä kielen ulostyönnällysrefleksin tulisi olla sammunut (Delaney & Arvedson, 2008). Pureskelun kannalta olennaisia leuan rotatorisia eli kiertävä liikkeitä alkaa esiintyä noin 18 kuukauden iässä (Wilson, ym. 2008). Myös huomattavasti varhaisempia ajankohtia on raportoitu. Esimerkiksi Törölän ja kumppaneiden (2010) tutkimuksessa täysiaikaisena syntyneillä lapsilla havaittiin pyörivää rotatorista liikettä jo 8 kuukauden ikäisenä. Toisaalta on raportoitu rotatoristen ja kontrolloitujen liikkeiden sekä kielen lateralisaation kehittyneen vasta 24 kuukauden iässä (Telles & Macedo, 2008). Selvää on, että normaalissa kehityksessä variaatio on laaja, mutta lopullisesti rotatoristen liikkeiden tulisi kehittyä noin 30 kuukauden ikään mennessä (Wilson, ym. 2008). Vastasyntyneenä leuka on vielä hyvin pieni suhteessa muuhun kalloon, mutta saavuttaa lopullisen kokonsa ikävuoteen mennessä (Kent, 1999). Ala- ja yläleuka reagoi hermostollisesti kosketukseen jo sikiöikäisenä. Myös niiden motorinen kontrolli

12 9 kehittyy muita artikulatorisia elimiä, kuten huulia aikaisemmin (Green, Moore & Reilly, 2002; Kent, 1999). Useimpiin oraalialueen toimintoihin liittyy monenlaisia refleksejä (Miller, 2002; Wilson, ym. 2008). Imemisen ja pureskelun lisäksi esimerkiksi hengitykseen, nielemiseen, yskimiseen ja kasvojen ja huulten liikkeiden mukauttamiseen liittyy vaihtelevia refleksitoimintoja. Kent (1999) kuitenkin toteaa, että tutkijoilla on eriäviä näkemyksiä siitä, osallistuvatko refleksit tahdonalaisen oraalimotorisen toiminnan kehitykseen. Joka tapauksessa normaalissa kehityksessä niiden tulee olla hävinneet noin vuoden ikään mennessä. Sukupuolten välisiä eroja tarkasteltaessa on havaittu tyttöjen oraalimotoriikan kypsyvän poikia varhaisemmin (Jennische & Sedin, 2003; Miller ym., 2006). Tyttöjen nielun ja kurkunpään motoriikka kehittyy poikia nopeammin ja myös monimutkaisempi oraalimotorinen sekä ylempien hengitysteiden toiminta kypsyy tytöillä aikaisemmin. Kasvojen liikkeiden osalta lasten vanhetessa sukupuolten väliset erot tasaantuvat. Noin 10-vuotiaana sekä tyttöjen että poikien miimiset taidot, kuten esimerkiksi hymyily ja huulten suipistaminen onnistuvat yhtä hyvin (Houstis & Kiliaridis, 2009). Useimmat kasvonilmeistä opitaan imitaation kautta, joidenkin ilmeiden taustalla on kuitenkin myös muilla nisäkkäillä havaittavissa olevia varhaisia refleksejä (Moyers, 1971). Ilmeiden käyttö ilmaisun välineenä mahdollistuu pureskeluliikkeiden vakiinnuttua, jolloin pureskelun kontrollointi on automaattisempaa. Sukupuolten välisiä motorisia eroja voi selittää esimerkiksi neurologisissa tutkimuksissa havaitut erot tytöillä ja pojilla aivojen rakenteessa sekä toiminnassa (de Bellis ym., 2001; Groeschel ym., 2010; Liu ym, 2001). Primäärillä motorisella aivokuorella ja erityisesti vasemmalla puoliskolla on suuri rooli puhemotoriikan ohjauksessa (Bunton, 2008; Smith, 1992). Neurologisella tasolla kielellisiä prosesseja ja puheen motorista tuottoa ei voida tarkastella erillisinä. Normaalissa puheentuotossa puhuja tuottaa 3 5 tavua sekunnissa, mikä vaatii hermojärjestelmältä tarkkaa artikulaatioelinten kontrollia ja koordinointia (Smith, 1992). Puheen tuotossa kieltä pidetään tärkeimpänä artikulaattorina. Lisäksi artikulaatioon osallistuvat myös leuka ja huulet, useita luita, rustoja, lihaksia sekä muita kudoksia (Kent, 1999). Greenin ja kumppaneiden (2000) tutkimus osoittaa, että suurimmat muutokset puhemotoriikassa tapahtuvat kuuteen ikävuoteen mennessä. Kuusivuotiaasta aikuisuuteen oraalimotoriikassa tapahtuu lähinnä hienosäätöä ja liikkeiden lopullista tarkentumista.

13 Ennenaikaisena ja pienipainoisena syntyneen lapsen orofakiaalinen toiminta Ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden lasten orofakiaalinen toiminta poikkeaa täysiaikaisena syntyneisiin verrattaessa erityisesti syömisen osalta. Useilla ennenaikaisesti syntyneillä lapsilla joudutaan käyttämään letkuruokintaa ja siirtyminen suun kautta syömiseen voi tuottaa hankaluuksia (Behrman & Butler, 2006, s. 322). Imemisen ja nielemisen sekä nielemisen ja hengityksen välistä koordinaatiota tarkastellessaan Lau, Smith ja Schanler (2003) tekivät johtopäätöksen, että keskosten syömisvaikeudet vauvaikäisenä johtuvat nimenomaan hengityksen ja nielemisen yhteensovittamisen kehittymättömyydestä. Ongelmia on nielemisen lisäksi myös imemisessä. Keskosen imemisrytmi on yleensä epäsäännöllistä tai toimimatonta (Törölä ym., 2012). Keskosilla on myös yleisempää käyttää pulloruokintaa rintaruokinnan sijaan (Nykvist, 2008), esimerkiksi Cerron ja kumppaneiden (2002) tutkimuksen 95 ennenaikaisena syntyneestä lapsesta vain 23 prosenttia oli rintaruokinnalla kuuden kuukauden korjattuun ikään saakka. Rintaruokinnalla ja sen kestolla on havaittu olevan positiivista vaikutusta orofakiaalisen alueen rakenteisiin ja niiden toimintaan (Medeiros, Ferreira & de Felício, 2009). Pridham ym. (2007) havaitsivat tutkimuksessaan, että keskosten syömistaitojen kehittymisessä on poikkeavuuksia. Tutkimuksessa tarkasteltiin keskoslapsia vuoden ikään saakka ja havaittiin, että taitojen kehittyminen vaihteli suuresti koehenkilöiden välillä. Tutkimuksissa on osoitettu ennenaikaisina syntyneillä lapsilla olevan suurempi riski obstruktiiviseen uniapneaan, jolle on tunnusomaista kuorsaaminen (Calhoun ym., 2010; Hibbs ym., 2008; Paavonen ym., 2007). Suurempaa riskiä voivat selittää muun muassa hengitykseen liittyvät komplikaatiot, kuten Bronkopulmonaarinen Dysplasia sekä hengitysputken käyttö. Ennenaikainen syntyminen voi vaikuttaa myös lapsen pään muotoon ja edelleen ylempien hengitysteiden muotoutumiseen (McGowen ym., 1992). Syöminen on myös laadullisesti heikompaa keskoslapsilla johtuen mahdollisesti sensitiivisyyden ongelmista (Dodrill ym., 2004; Törölä ym., 2012). Sensitiivisyyden ongelmia saattaa selittää letkuruokinta, joka voi aiheuttaa habituaatiota eli tottumista suun alueen ärsykkeisiin. Sekä hypo- että hypersensitiivisyys ovat mahdollisia, mutta selkeästi yleisemmin esiintyy hypersensitiivisyyttä. Nasogastrinen letkuruokinta on yleisimmin käytössä ennenaikaisina syntyneillä lapsilla, koska sillä voidaan välttää

14 11 suuontelon ärsyttäminen (Dodrill ym., 2004). Nasogastrisessa ruokinnassa ruokintaletku kulkee nenän kautta ohittaen suun. Tästä huolimatta keskosilla ilmenee suualueen sensoriikan ongelmia myöhemmällä iällä. Aikuisia potilaita haastatellessa on tullut ilmi, että subjektiiviset kokemukset nasogastrisesta letkuruokinnasta ovat epämiellyttäviä ja kivuliaita (Padilla ym., 1979). Potilaat kertoivat monen muun oireen lisäksi letkuruokinnan vähentävän ruokahalua, tuottavan kipua nenään ja kurkkuun ja lisäävän suun kautta hengittämistä. Keskosvauvojen subjektiivisten kokemusten selvittäminen on varsin mahdotonta, joten niiden voidaan vain arvailla olevan samankaltaisia. Oraalimotoriikkaa ja oraalialuetta tarkasteltaessa on hampaistolla ja purennalla keskeinen rooli. Ennenaikaisina syntyneillä lapsilla on havaittu esiintyvän täysiaikaisena syntyneitä enemmän oraalisia tapoja, jotka eivät liity syömiseen (Ferrini, Marba & Gavião, 2008). Näitä ovat esimerkiksi peukalon ja tutin imeminen. Oraalisten tapojen esiintymistä voi lisätä vähäinen ja varhain lopetettu rintaruokinta (Medeiros ym., 2009), joka on keskoslapsien tapauksessa tyypillistä (Cerro ym., 2002; Perrella ym., 2012). Yhdessä kudosten keskenjääneen kehittymisen kanssa nämä tavat aiheuttavat keskosilla hampaiston epämuodostumia ja hammaskiilteen vaurioita (Ferrini, Marba & Gavião, 2008). Myös varhaisella intuboinnilla on havaittavissa samoja vaikutuksia hampaistoon. Ennenaikaisina syntyneillä lapsilla voi usein olla syömisvaikeuksia myös myöhemmällä iällä. Esimerkiksi Samara, Johnson, Lamberts, Marlow ja Wolke (2010) havaitsivat tutkimuksessaan, että keskosilla esiintyi huomattavassa määrin syömisvaikeuksia 6-vuotiaana. Syömisvaikeudet liittyivät usein oraaliseen hypersensitiivisyyteen, behavioraalisiin syömisvaikeuksiin ja oraalimotoriikan taitojen heikkouteen. Tutkijat eivät havainneet sukupuolten välillä merkitseviä eroja, mutta hyvin alhainen syntymäpaino yhdessä neurologisen kehityksen vaikeuksien kanssa kasvattaa syömisvaikeuksien riskiä merkittävästi. Cerro ym. (2002) raportoivat, että vanhempien kokemusten perusteella ennenaikaisina syntyneiden lasten ruokailutottumukset taaperoikäisenä ovat sotkuisemmat kuin verrokeilla. Vielä yleisempää vanhempien mukaan oli ruuasta kieltäytyminen ja tarve maanittelulle ja lahjomiselle, jotta lapsi saataisiin syömään. Puhemotoriikkaa ja kieltä tarkasteltaessa on havaittu eroja keskoslasten joukossa sukupuolten välillä (Jennische & Sedin, 1999; 2003). Ennenaikaisina syntyneiden

15 12 tyttöjen puhemotoriikka ja kielellinen suoriutuminen 6,5 vuoden iässä oli poikia merkitsevästi parempaa Jennischen ja Sedinin (2003) tutkimuksessa. Jo aiemmassa tutkimuksessaan Jennische ja Sedin (1999) totesivat keskostyttöjen muodostavan suun asentoja keskospoikia paremmin. Samassa tutkimuksessa havaittiin kuitenkin keskospoikien imitoivan keskostyttöjä paremmin artikuaatioliikkeitä. Verrattaessa täysiaikaisena syntyneisiin lapsiin vastasyntyneisyyskaudella intensiivistä hoitoa saaneet keskostytöt eivät saavuttaneet verrokkityttöjen tasoa (Jennische ja Sedin, 2003). Pojat sitä vastoin suoriutuivat useissa osa-alueissa, kuten kielellisiä taitoja arvioivissa ja spontaanin puheen tehtävissä yhtä hyvin kuin verrokkipojat. Keskospojat suoriutuivat kuitenkin täysiaikaisena syntyneitä poikia heikommin puhemotorisessa suoriutumisessa. 1.3 Nordic Orofacial Test Screening-seulontaa (NOT S) käsitteleviä tutkimuksia Linköpingissä tehtyjen normeerauksien lisäksi (Andersson & Nordin, 2011; Gustavsson, Skoglund & Thelin, 2007) NOT S-seulontamenetelmää on käytetty muutamissa varsin tuoreissa tutkimuksissa (ks. taulukko 1). Tutkimuksen kohteena on ollut orofakiaalinen toiminta ja sen poikkeavuudet muun muassa Ektodermaalisessa Dysplasiassa (ED) (Bergendal, McAllister & Stecksén-Blicks, 2009), Praeder-Willisyndroomassa (PWS) (Saeves, Åsten, Storhaug & Bågesund, 2011), adenotonsillaarisessa liikakasvussa (Lundeborg ym., 2009) ja Parkinsonin taudissa (Bakke, Larsen, Lautrup, Karlsborg, 2011). Jokaisessa tutkimuksessa todettiin menetelmän selvittäneen hyvin jatkotutkimuksia vaativat osa-alueet. Esimerkiksi ED:aa sairastaneet saivat enemmän pisteitä erityisesti pureskelua ja nielemistä sekä puhetta koskevista haastatteluosioista (Bergendal ym., 2009). Ektodermaalisiin dysplasioihin kuuluu useampia perinnöllisiä syndroomia, joille kaikille on yhteistä ektodermista lähtöisin olevien kudosten epänormaali kehitys (Pinheiro & Freire-Maia, 1994). PWS:aa sairastavat taas saivat pisteitä esimerkiksi kuolaamisen sekä suun motoriikan osa-alueista, joista aikaisempien tutkimustulosten perusteella niitä odotettiinkin kertyvän (Saeves ym., 2011). Seulontamenetelmällä saatiin tilastollisesti jopa erittäin merkitseviä tuloksia vertailtaessa koehenkilöiden ja verrokkien kokonaispistemääriä (Bergendal ym., 2009; Lundeborg ym., 2009; Saeves ym., 2011). Parkinsonin tautia sairastavia arvioitaessa

16 13 merkitseviä ongelmia havaittiin useammassa alaosiossa, kuten hengittämisessä, pureskelussa ja nielemisessä sekä puheessa (Bakke ym., 2011). Erot kasvoivat lisäksi sitä suuremmiksi, mitä pidemmälle tauti oli edennyt. Lundeborgin ja kumppaneiden (2009) tutkimuksessa havaittiin merkitseviä eroja erityisesti haastattelun avulla koehenkilöiden ja verrokkien suoriutumisen välillä. Adenotonsillaarista liikakasvua sairastavia lapsia arvioitaessa jokainen haastattelun osa-alue oli verrokkeja merkitsevästi heikompi. Tutkimuksessa koehenkilöt suoriutuivat kahdessa alaosiossa verrokkeja heikommin. Vertailemalla lisäksi koehenkilöiden tuloksia ennen ja jälkeen leikkaushoidon oli selkeästi havaittavissa osa-alueet, joissa oli tapahtunut merkitsevää parantumista. PWS-koehenkilöitä arvioitaessa puheen arvioinnin osiossa pisteitä saatiin vähiten, mikä saattaisi tutkijoiden mielestä johtua testanneiden puheterapeuttien ja hammaslääkäreiden vaihtelevista taidoista arvioida lieviä artikulaatiovirheitä (Saeves ym., 2011). Tutkijoiden huomio vahvistaa, että testaajat on syytä kouluttaa ennen arvioinnin tekemistä. Tämän totesivat myös Bakke ja kumppanit (2007) arviointimenetelmää kehittäessään. Lisäksi on todettu menetelmän olevan käyttökelpoinen myös yhdessä muiden arviointimenetelmien kanssa (Marquezin, Kobayashi, Montes, Gavião & Castelo, 2012; Strini, Strini, Barbosa & Gavião, 2011). Tarkasteltaessa pureskelun tehokkuutta ja voimaa, sekä suoriutumista NOT S-seulonnassa havaittiin NOT S-pisteiden lisääntymisen ja pureskelun tehokkuuden heikentymisen välillä merkitsevä yhteys (Marquezin ym., 2012). Pisteitä kertyi erityisesti haastatteluosiosta. Tutkijoiden mukaan orofakiaalisen toiminnan arvioinnilla voidaan saada tietoa siis myös ravitsemuksesta. Terveitä koehenkilöitä arvioitaessa havaittiin mediaania korkeampien NOT S-pisteiden korreloivan fyysisen kivun pisteiden kanssa OHIP-49-kyselyssä (The Oral Health Impact Profile-49) (Strini ym., 2011). OHIP-49-kyselyllä voidaan selvittää suun terveyden vaikutusta elämänlaatuun. Kyselyssä on omat osa-alueensa muun muassa fyysistä kipua sekä psykologisia haittoja koskien. Orofakiaalisen toiminnan pienikin häiriö voi siis tutkijoiden mukaan vaikuttaa elämänlaatuun. Yhteenvetona voidaan todeta, että esitellyt tutkimukset osoittavat NOT S:n olevan toimiva seulontamenetelmä erityisesti vaikeammissa häiriöissä ja sairauksissa. Kyseisissä tapauksissa mahdolliset ongelmakohdat ovat usein ennakoitavissa.

17 14 Erityisesti haastattelu on osoittautunut tehokkaaksi seulaksi. Muiden arviointimenetelmien kanssa yhdessä tehtyjen tutkimusten perusteella menetelmällä voidaan saada hyvin laajasti tietoa jopa ravitsemuksesta ja elämänlaadusta. Taulukko 1. Tutkimuksia orofakiaalisista taidoista. Tekijät Koehenkilöt Tutkimuksen tarkoitus Tulokset Bakke ym., (2011) - N=9 N= vuotiaita - sukupuoleltaan vastaavat verrokit - Selvittää Parkinsonin tautiin liittyviä orofakiaalisten toimintojen poikkeavuuksia. -Pisteitä erityisesti hengitystä, puremista ja nielemistä, kuolaamista, nenähengitystä, mimiikkaa ja purulihaksistoa arvioivista osa-alueista. Bergendal ym., (2009) N=16 N= vuotiaita - verrokit: N=32 N=20 -Selvittää orofakiaalista toimintaa Ektodermaalisessa Dysplasiassa (ED) ja verrata tuloksia terveisiin verrokeihin. -Kh:t saivat merkitsevästi verrokkeja enemmän pisteitä seulonnassa. -Pisteitä saatiin kaikissa osa-alueissa. -Pisteitä erityisesti pureskelua ja nielemistä, suun kuivuutta sekä puhetta koskevista osioista. Lundeborg ym., (2009) N=28 N=39-4;2 5;5-vuotiaita - verrokit N=79 -Oraalimotorinen toiminta adenotonsillaarisesta hypertrofiasta kärsivillä lapsilla verrattuna verrokkeihin sekä ennen ja jälkeen leikkauksen. -Leikkauksella myönteinen vaikutus oraalimotoriikkaan. -Parannusta tapahtui sensoriikassa, pureskelussa ja nielemisessä, kuolauksessa ja suun kuivumisessa. Marquezin ym., (2012) - N= vuotta. -Arvioida pureskelua, sen tehoa, oikomishoidon tarvetta ja orofakiaalisen toiminnan poikkeavuuksia. -Korkeammat pisteet seulonnassa liittyivät myös purtujen palojen suurempaan kokoon ja edelleen heikompaan pureskeluun. Saeves ym., (2011) - N=22 N= ± 9.5-vuotiaita - verrokit N=40 -Selvittää orofakiaalista toimintaa Praeder-Willi -syndroomassa. -Kh:t saivat kokonaisuudessaan verrokkeja enemmän pisteitä. -Pisteitä erityisesti suun motoriikkaa, tapoja ja kasvojen lepoa koskevista osioista. Strini ym., (2011) - N=15 N= vuotiaita - Selvittää orofakiaalisen dysfunktion vaikutusta elämänlaatuun ja syljen kortisolitasoon. -NOT S ja OHIP-49- kysely NOT S=Nordic Orofacial Test-Screening, OHIP-49= The Oral Health Impact Profile-49 - NOT S ja OHIP-49- kysely korreloivat merkitsevästi. - orofakiaalisella dysfunktiolla ei yhteyttä syljen kortisolitasoon.

18 15 2 TUTKIMUKSEN TARKOITUS Tutkimuksen tarkoituksena on selvittää, onko ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneillä keskoslapsilla havaittavissa eroavuuksia orofakiaalisissa taidoissa verrattuna täysiaikaisina syntyneisiin verrokkeihin 5 6 vuoden ikäisenä. Lisäksi tutkimuksessa vertaillaan orofakiaalisia taitoja huomioiden ennenaikaisuuden aste ja raskauden kesto sekä verrataan näitä taitoja myös sukupuolten välillä. Tutkielmassani pyrin vastaamaan seuraaviin tutkimuskysymyksiin: 1. Eroaako ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden lasten orofakiaaliset taidot 5 6-vuotiaana verrattuna täysiaikaisena syntyneiden lasten taitoihin? 2. Onko pienellä syntymäpainolla (erittäin, hyvin ja lievästi pienipainoinen) tai ennenaikaisuuden asteella yhteyttä orofakiaalisiin taitoihin? 3. Onko sukupuolten välillä havaittavissa eroja orofakiaalisissa taidoissa, kun verrataan ennenaikaisina syntyneitä lapsia toisiinsa, ja kun verrataan ennenaikaisina syntyneitä lapsia täysiaikaisina syntyneisiin lapsiin?

19 16 3 AINEISTO JA MENETELMÄT 3.1 Tutkittavat lapset ja verrokkiaineisto Tutkimukseni keskoslasten aineisto on saatu laajemmasta valtakunnallisesta tutkimusprojektista. Projektiin osallistuvat Suomen yliopistolliset sairaalat: HUS (Helsinki), TAYS (Tampere), TYS (Turku), KYS (Kuopio) ja OYS (Oulu). OYS:ssa tutkittiin Pohjois-Pohjanmaan sairaanhoitopiirin alueella syntyneet lapset. Oulun tutkimusryhmään kuuluivat lastentautien erikoislääkäri LT Outi Peltoniemi (vastuulääkäri), ylilääkäri ja lastentautien professori Mikko Hallman, dosentti (logopedia) Anneli Yliherva, PsM Merja Ervasti ja tutkimushoitaja Riitta Sivula. Keskosten puhetta ja kieltä arvioitiin laajalla testipatteristolla, johon kuuluivat seuraavat testit: Reynell III (Kortesmaa, Heimonen, Merikoski, Warma & Varpela, 2001), kolme kerrontatehtävää (ks. Nilsson, 2004), Germanin sananlöytämistesti (Tuovinen, Ahonen & Westerholm, 2007), Illinois Test of Psycholignuistic Abilities eli ITPA -testistä kaksi osiota (auditiivinen sarjamuisti sekä auditiivinen järkeily) (Kuusinen & Blåfield, 1974), Diagnostisista testeistä neljä osiota (Poskiparta, Niemi & Lepola, 1994) sekä Pohjoismainen orofakiaalinen seulonta eli NOT S (Bakke ym., 2007). Tässä tutkimuksessa on mukana yhteensä 44 ennenaikaisena ja pienipainoisena syntynyttä lasta sekä 79 verrokkia, joiden määrä ja sukupuolijakauma kummassakin ikäryhmässä esitellään taulukossa 2. Taulukossa 3 esitellään tarkemmin keskoslasten joukon jakautuminen kolmeen eri painoryhmään ja taulukossa 4 jakautuminen kolmeen eri ryhmään raskausviikkojen perusteella. Heille kaikille tehtiin NOT S-seulonta, joka käsittää haastattelu- ja tutkimusosan. Haastatteluosion tulokset kerättiin haastattelemalla lasten vanhempia. Kahdelta 5-vuotiaalta keskostytöltä ja kahdelta 6- vuotiaalta keskostytöltä puuttuivat tutkimusosan tulokset. Tähän oli syynä joko videon puuttuminen (pisteytys tehtiin videoinnin perusteella), tai lasten haluttomuus kooperoida testaustilanteessa. Ikäryhmäksi valikoitui 5 6-vuotiaiden joukko, koska heistä oli saatavilla laajin aineisto. Lisäksi tässä iässä orofakiaalisten taitojen odotetaan olevan jo kypsyneet. Kyseistä ikäryhmää on syytä tarkastella myös siksi, että he ovat hyvin pian aloittamassa koulunkäynnin.

20 17 Taulukko 2. Verrokkien ja keskoslasten jakautuminen ikäryhmittäin ja sukupuolittain. Ikä Kokonaismäärä Pojat Tytöt Keskoset verrokit Keskoset Verrokit Keskoset Verrokit 5-vuotiaat vuotiaat Taulukko vuotiaiden keskoslasten määrä ja sukupuolijakauma eri syntymäpainoryhmissä. Painoluokka Kokonaismäärä Pojat Tytöt 1. erittäin pienipainoinen <1000 g 2. hyvin pienipainoinen g 3. lievästi pienipainoinen g Yhteensä Taulukko vuotiaiden keskoslasten määrä ja sukupuolijakauma eri raskausviikkoluokissa. Raskausviikot Kokonaismäärä Pojat Tytöt 1. Erittäin ennenaikainen, < 28 rv 2. Hyvin ennenaikainen, rv 3. Lievästi ennenaikainen, rv Verrokkiaineistona käytän Linköpingin yliopiston logopedian opiskelijoiden keräämää normiaineistoa (Andersson & Nordin, 2011; Gustavsson ym., 2007). Aineisto oli mahdollista ottaa mukaan tutkimukseen, sillä katsottiin, ettei eri äidinkielellä ole niin suurta merkitystä tuloksiin. Tästä aineistosta on mukana 5 6-vuotiaiden lasten tulokset. Tutkimukseni aineistoa on lisäksi täydennetty 6-vuotiaiden osalta kahdeksalla

21 18 verrokilla, jotka on otettu mukaan McAllisterin ja Lundeborgin (2013) tuoreesta tutkimuksesta. Taulukosta 4 selviää verrokkien lukumäärä ja sukupuolijakauma kummassakin ikäryhmässä. Verrokit ovat äidinkieleltään ruotsinkielisiä, fyysisesti sekä psyykkisesti tyypillisesti kehittyneitä ja he eivät ole saaneet missään vaiheessa puheterapiaa. Poissulkukriteerinä olivat myös anatomiset poikkeavuudet, kuten lyhyt kielijänne tai suurentuneet nielurisat. 3.2 Tutkimusmenetelmä NOT S-seulontamenetelmä (Nordic Orofacial Test-Screening) kehitettiin työkaluksi orofakiaalisen dysfunktion eli kasvojen ja suun alueen toiminnan häiriöiden havaitsemiseen (Bakke, ym. 2007). Suomalainen versio on nimeltään Pohjoismainen Orofakiaalinen Testi Seulonta. Menetelmän käännöstyötä suomeksi on johtanut yliopistotutkija ja puheterapeutti Anneli Yliherva, lisäksi mukana olivat erikoispuheterapeutit Riikka Kauppila-Jylhänlahti sekä Raila Lainio ja puheterapeutit Päivi Malmi ja Helena Törölä (Åsten & Yliherva, 2008). NOT S on tarkoitettu eikiellisten taitojen arviointiin, mikä mahdollistaa keskinäisen vertailun eri äidinkieliä puhuvien välillä. Testilomakkeet onkin käännetty tähän mennessä jo muun muassa pohjoismaisille kielille, saksaksi, ranskaksi, espanjaksi ja englanniksi (Mun-H-center, 2012). Menetelmä on käännöksen lisäksi myös normeerattu Brasilian portugaliksi (Leme, Barbosa & Gavião, 2011). Seulonnan kehitysvaiheessa todettiin, että NOT S on helppo toteuttaa ja sen kesto on 5 13 minuuttia (Bakke ym., 2007). NOT Sseulontamenetelmä on nimensä mukaisesti tarkoitettu karkeaksi seulaksi, jonka avulla erotellaan normaali ja poikkeava orofakiaalinen toiminta. Saatujen pisteiden perusteella pohditaan tarkempien jatkotutkimuksien tarvetta kyseisillä osa-alueilla. Menetelmä koostuu haastattelu- ja tutkimusosiosta, joista kumpikin jakautuu kuuteen alaosioon ja edelleen yksityiskohtaisempiin osiin (ks. liite 1). Taulukossa 5 esitellään menetelmän 12 pääosiota. Seulonnasta haluttiin helposti ja nopeasti toteutettava seula eri terveydenhoitoalan työntekijöiden käyttöön. Tarkasteltavien orofakiaalisten toimintojen valinnassa käytettiin apuna laajaa kirjallisuuskatsausta.

22 19 Taulukko 5. NOT-S-seulonnan haastattelu- ja tutkimusosioiden jakautuminen pääosioihin. Haastattelu Tutkimus 1. Sensoriikka 1. Kasvot levossa 2. Hengitys 2. Nenähengitys 3. Tavat 3. Mimiikka 4. Pureskelu ja nieleminen 4. Purentalihasten ja leuan toiminta 5. Kuolaaminen 5. Suun motoriikka 6. Suun kuivuminen 6. Puhe NOT S:n pisteytys on mahdollista tehdä välittömästi arvioitaessa, joten sen käyttö ei vaadi erillistä tallennusvälinettä. Pisteytyksen periaatteena on, että mikäli osion sisällä saa yhden tai useamman pisteen, on osion kokonaispistemäärä yksi. Näin ollen seulonnasta voi saada yhteispistemääräksi 0 12 pistettä Tilastollinen analyysi Tilastollisessa analysoinnissa on käytetty SPSS -ohjelmaa (versio 19). Keskoslasten ja verrokkien keskiarvot ovat toisistaan riippumattomia, joten niiden vertailussa on käytetty yhden otoksen t-testiä. Useamman kuin kahden otoksen tarkastelussa on käytetty χ²-testiä (eri painoluokkien ja raskausviikkoluokkien väliset yhteydet). Yksittäisten testiosioiden tuloksien tarkastelussa on käytetty Fisherin nelikenttätestiä ja sukupuolten välisien erojen tarkastelussa Mann-Whitneyn U-testiä. Tilastollisen merkitsevyyden rajana käytetään p<0,05.

23 20 4 TULOKSET 4.1 Ennenaikaisina ja pienipainoisina syntyneiden sekä täysiaikaisina syntyneiden lasten suoriutuminen NOT S-seulonnassa Viisivuotiaat Viisivuotiaat keskoslapset saivat seulonnan kokonaispistemääräksi keskimäärin 1,74 pistettä ja verrokit 1,41 pistettä. Haastatteluosiossa vastaavat pistemäärät olivat 0,74 ja 0,43. Taulukossa 6 ilmoitetaan haastattelussa pisteitä saaneiden prosentuaaliset osuudet pääosioittain. Haastattelun tuloksia tarkastellessa on havaittavissa, että osiokohtaiset erot keskoslasten ja verrokkien välillä ovat pieniä. Suurin ero on havaittavissa hengitystä koskevassa osiossa, jossa keskosista 18,5 prosenttia sai pisteen ja verrokeista 5,1 prosenttia. Pureskelun ja nielemisen osiossa verrokit saivat enemmän pisteitä kuin keskoslapset. Tilastollisesti merkitseviä eroja ei kuitenkaan saavutettu yhdessäkään haastatteluosiossa. Taulukko 6. Viisivuotiaiden keskoslasten ja verrokkien prosentuaalinen osuus NOT Shaastatteluosioissa. NOT S-haastatteluosio Keskoslapset (n=27) Verrokit (n=41) % n % n Sensoriikka 7, Hengitys 18,5 5 5,1 2 Tavat 22,2 6 15,4 6 Pureskelu ja nieleminen 18,5 5 22,5 9 Kuolaaminen 7, Suun kuivuminen Tutkimusosiosta viisivuotiaat keskoslapset saivat keskimäärin 1,0 pistettä ja verrokit 0,98 pistettä. Taulukosta 7 käy ilmi pisteitä saaneiden prosentuaaliset osuudet osiokohtaisesti. Yksittäisiä osioita tarkastellessa ainoa tilastollisesti merkitsevä ero on havaittavissa puhe-osiossa, jossa 12 prosenttia keskoslapsista ja verrokeista 37,5 prosenttia saivat pisteen (p=0.019). Tämä on myös ainoa tutkimusosio, josta verrokit saivat keskoslapsia enemmän pisteitä. Eniten pisteitä saatiin kummassakin ryhmässä suun motoriikkaa arvioivasta osiosta.

24 21 Taulukko 7. Viisivuotiaiden keskoslasten ja verrokkien prosentuaalinen osuus NOT S-tutkimusosioissa. NOT S-tutkimusosio Keskoslapset (n=25) Verrokit (n=41) % n % n Kasvot levossa 12,0 3 18,4 7 Nenähengitys 8, Mimiikka 28,0 7 14,6 6 Purentalihasten ja leuan toiminta 16,0 4 2,6 1 Suun motoriikka 32,0 8 24,4 10 Puhe 12,0 3 37, Kuusivuotiaat Kuusivuotiaat keskoslapset saivat seulonnan kokonaispistemääräksi keskimäärin 2,7 pistettä ja verrokit 1,4 pistettä. Haastatteluosiossa vastaavat pistemäärät olivat 1,35 ja 0,66. Taulukossa 8 ilmoitetaan haastattelussa pisteitä saaneiden prosentuaaliset osuudet pääosioittain. Osiokohtaisesti vertaillessa voidaan havaita, että kuusivuotiaiden keskosten ja verrokkien välillä on ainoastaan yksi tilastollisesti merkitsevä ero. Sensoriikkaosiossa koehenkilöistä 35,3 prosenttia ja verrokeista 2,6 prosenttia saivat pisteen (p=0.002). Prosentuaalisia osuuksia tarkastellessa on havaittavissa selkeitä eroja haastattelun useammassa alaosiossa. Esimerkiksi suun kuivumista havaittiin 11,8 prosentilla keskoslapsista, kun verrokeilla kuivumista ei raportoitu lainkaan. Kuolaaminen oli osioista ainoa, josta kukaan ei saanut pistettä. Hengitysosiossa verrokeissa oli useampi pisteen saanut kuin keskosissa. Taulukko 8. Kuusivuotiaiden keskoslasten ja verrokkien prosentuaalinen osuus NOT Shaastatteluosioissa. NOT S-haastatteluosio Keskoslapset (n=17) Verrokit (n=38) % n % n Sensoriikka 35,3 6 2,6 1 Hengitys 11,8 2 15,8 6 Tavat 35,3 6 21,1 8 Pureskelu ja nieleminen 41,2 7 26,3 10 Kuolaaminen Suun kuivuminen 11,

25 22 Tutkimusosiossa keskoslapset saivat keskimäärin 1,27 pistettä ja verrokit 0,79 pistettä. Taulukossa 9 on esitetty pisteitä saaneiden lasten osuudet osiokohtaisesti. Purentalihasten ja leuan toimintaa arvioivassa osiossa keskoslapsista 20 prosenttia ja verrokeista 0 prosenttia sai pisteitä. Tämä ero oli selkeästi tilastollisesti merkitsevä (p=0.019). Puhetta koskevassa osiossa verrokeissa oli useampi pisteen saanut lapsi kuin keskoslapsissa, tämä ero ei kuitenkaan ollut tilastollisesti merkitsevä. Muissa osaalueissa keskoslapset suoriutuivat verrokkeja heikommin. Prosentuaalisia osuuksia tarkastellessa suurimmat erot olivat purentalihasten ja leuan toiminnan osa-alueen lisäksi suun motoriikan osa-alueessa. Taulukko 9. Kuusivuotiaiden keskoslasten ja verrokkien prosentuaalinen osuus NOT Stutkimusosioissa. NOT S-tutkimusosio Keskoslapset (n=15) Verrokit (n=38) % n % n Kasvot levossa 6,7 1 5,3 2 Nenähengitys 13, Mimiikka 26,7 4 23,7 9 Purentalihasten ja leuan toiminta Suun motoriikka 26,7 4 13,2 5 Puhe 33,3 5 36, Syntymäpainon ja raskauden keston sekä orofakiaalisen toiminnan välinen yhteys Tarkastellessa koko seulonnassa suoriutumista ei ollut havaittavissa tilastollisesti merkitseviä eroja eri painoluokkien välillä kokonaispistemäärissä. Kuviossa 1 esitellään eri pistemäärien esiintyvyys koko seulonnassa painoluokittain. Kokonaispistemääristä useimmin esiintyi pistemäärä 2; 10 prosenttia (n=1) erittäin pienipainoisista, 30 prosenttia (n=6) hyvin pienipainoisista ja 40 prosenttia (n=4) lievästi pienipainoisista sai kyseisen pistemäärän. Pienintä ja suurinta painoluokkaa verratessa oli havaittavissa pistemäärien olevan suurempia erittäin pienipainoisina syntyneillä keskoslapsilla. Lievästi pienipainoisilla keskoslapsilla ei esiintynyt lainkaan pistemäärää 3 suurempia tuloksia, kun taas erittäin pienipainoisista lapsista 10 prosenttia (n=1) sai pistemäärän 5.

26 23 Kuvio 1. Pisteitä saaneiden keskoslasten lukumäärä painoluokittain koko NOT-S-seulonnassa. Tarkasteltaessa haastatteluosion tuloksia oli havaittavissa tilastollisesti merkitsevä ero kolmen eri painoluokan välillä (χ²- =15.867, p=0.012). Kuviosta 2 käy ilmi eri pistemäärien esiintyvyys haastattelussa painoluokittain. Vastaavaa tilastollisesti merkitsevää eroa ei ole havaittavissa kuitenkaan tutkimusosiota erillisenä tarkastellessa.

27 24 Kuvio 2. Pisteitä saaneiden keskoslasten lukumäärä painoluokittain NOT-S-seulonnan haastattelussa. Tarkasteltaessa tuloksia raskausviikkoluokittain ei ole havaittavissa tilastollisesti merkitseviä eroja koko testiä tarkastellessa. Tilastollisesti merkitseviä eroja ei ole havaittavissa myöskään haastattelua ja tutkimusta erillisenä tarkastellessa. Kuviossa 3 on havainnollistettu eri kokonaispistemäärien esiintyvyys raskausviikkoluokittain.

28 25 Kuvio 3. NOT S-seulonnan kokonaispistemäärien esiintyvyys eri raskausviikkoluokissa. 4.3 Sukupuolten väliset erot orofakiaalisissa taidoissa Koko testiä tarkastellessa keskostyttöjen ja -poikien välillä ei ollut havaittavissa tilastollisesti merkitsevää eroa. Sen sijaan oli havaittavissa, että pojat saivat haastatteluosiossa tyttöjä enemmän pisteitä. Tämä tulos oli myös tilastollisesti merkitsevä (U=154, p=0.049). Kuviossa 4 esitellään pisteitä saaneiden keskostyttöjen ja -poikien osuudet haastatteluosiossa. Tutkimusosiota erillisesti tarkasteltaessa ei havaittu tilastollisesti merkitsevää eroa poikien ja tyttöjen välillä.

29 26 Kuvio 4. Keskostyttöjen ja -poikien lukumäärät pistemäärittäin NOT S-seulonnassa. Verrattaessa keskospoikien ja täysiaikaisena syntyneiden poikien suoriutumista koko NOT S-seulonnassa, on havaittavissa keskiarvojen poikkeavan toisistaan tilastollisesti merkitsevästi (p=0.017). Pelkässä tutkimusosiossa keskiarvot eivät poikkea tilastollisesti merkitsevästi toisistaan, mutta haastatteluosiossa keskiarvojen välillä on tilastollisesti merkitsevä ero (p=0.003). Taulukossa 10 on koottuna poikien pistemäärien keskiarvot koko seulonnassa ja pääosioittain. Taulukko 10. Keskospoikien ja täysiaikaisena syntyneiden poikien NOT S-pistemäärien keskiarvot. Ryhmä NOT S (koko testi)* NOT S-haastatteluosa** NOT S-tutkimusosa Keskospojat 2,28 1,17 1,10 Verrokkipojat 1,41 0,51 1,00 *p= **p= 0.003

30 27 Verrattaessa keskostyttöjen ja täysiaikaisena syntyneiden tyttöjen suoriutumista koko seulonnassa, ei havaittu tilastollisesti merkitsevää eroa (p=0.055). Myöskään osioita erikseen tarkasteltaessa ei havaita tilastollisesti merkitsevää eroa vertailtavien joukkojen välillä. Taulukossa 11 on koottuna tyttöjen keskiarvoiset pistemäärät koko seulonnassa ja pääosioittain. Taulukko 11. Keskostyttöjen ja täysiaikaisena syntyneiden tyttöjen NOT-S-pistemäärien keskiarvot. Ryhmä NOT S (koko testi) NOT S-haastatteluosa NOT S-tutkimusosa Keskostytöt 2 0,6 1,27 Verrokkitytöt 1,41 0,52 0,90

31 28 5 POHDINTA 5.1 Tutkimustulosten arviointi NOT S-seulonnan tulosten perusteella keskoslapset suoriutuivat lähes jokaisessa yksittäisessä alaosiossa verrokkilapsia heikommin. Tilastollisesti merkitseviä eroja oli havaittavissa kolmessa yksittäisessä testi- tai haastatteluosiossa. Viisivuotiaiden kohdalla täysiaikaisena syntyneet lapset suoriutuivat merkitsevästi keskoslapsia heikommin haastattelun puhetta koskevassa osiossa. Kuusivuotiaiden kohdalla keskoslapset suoriutuivat sekä sensoriikan että purentalihasten ja leuan toimintaa arvioivissa osa-alueissa verrokkeja heikommin. Viisivuotiaiden keskoslasten ryhmässä ei havaittu lainkaan tilastollisesti merkitseviä eroja haastatteluosiossa. Huomionarvoinen havainto on silti, että hengitystä koskevassa osiossa keskoslapsista viisi sai pisteen, kun verrokeissa vastaava lukema oli vain kaksi. Kuusivuotiaiden osalta tilanne oli päinvastainen, ja verrokeista useampi (n=6) sai pisteen kuin keskosista (n=2). Osiossa saa pisteen, mikäli kuorsaa lähes joka yö tai käytössä on jokin hengitystuki. Kenelläkään tutkimuksessa mukana olleista lapsista ei ollut käytössä hengitystukea, joten hengitysosiossa saatujen pisteiden määrää ja niiden esiintyvyyden ristiriitaa eri ikäryhmien välillä selittää hyvin todennäköisesti kuorsaaminen. Kuorsaamisen on kuitenkin todettu olevan varsin yleistä lapsilla (Liukkonen ym. 2008), ja erityisesti juuri alle 6-vuotiailla (Kaditis ym., 2004). Myös keskosuuden on todettu lisäävän kuorsaamista (Calhoun ym., 2010; Hibbs ym., 2008; Paavonen ym., 2007), joten keskoslapsilla saattoi olettaa esiintyvän ongelmia hengityksessä. Viisivuotiaiden osalta mielenkiintoinen havainto on, että verrokit suoriutuivat tutkimuksen puheen osiossa merkitsevästi keskoslapsia heikommin. Myös kuusivuotiaiden osalta verrokit saivat puheen osiossa keskoslapsia enemmän pisteitä. Ero ei kuitenkaan ollut merkitsevä, kuten viisivuotiailla. Puheen osio on kuitenkin osioista ainoa, jossa on mahdollisesti syytä huomioida käytössä oleva kieli. Kielten välillä on yleensä aina havaittavissa äänteellisiä eroja (Suomi, 1996), joten tuloksia tarkastellessa on syytä muistaa ruotsin- ja suomenkielen äänneparadigmojen eroavaisuudet (Engestrand, 1999; Suomi, 1996). Koska kummassakin kielessä tuotetaan sama tehtävä puhe-osiossa (numeroiden luetteleminen), saattaa kielten välillä

32 29 olla eroja tehtävän vaativuudessa tuotettavien äänteiden osalta. Suomeksi testatessa numeroiden luettelussa ei esiinny esimerkiksi /r/-äännettä. Suomen kielessä /r/-äänne on kuitenkin /s/-äänteen ohella motorisesti vaativin äänne (Savinainen-Makkonen & Kunnari, 2012), joten /r/-äänteen huomioiminen puhe-osiota arvioitaessa voisi olla perusteltua. Vastaavasti ruotsin kielellä testatessa tulisi puhe-osiossa tuottaa kielessä motorisesti haastavimmat äänteet. Ruotsin kielessä ei kuitenkaan ole aivan vastaavaa /r/-äännettä kuin suomenkielessä (Engestrand, 1999). Jotta puhe-osioiden tuloksia voisi vertailla eri kielien välillä, tulisi siis osion vaativuuden olla kummassakin kielessä samalla tasolla. Puhe-osiota tarkastellessa ja pisteyttäessä on kuitenkin syytä muistaa erityisesti, että tarkastelun kohteena on ei-kielellinen oraalimotoriikka osion kielellisestä luonteesta huolimatta (Bakke ym., 2007). Viisivuotiaiden ryhmässä puhe-osiota lukuun ottamatta erot ovat prosentuaalisestikin mitattuna varsin vähäisiä keskoslasten ja verrokkien välillä, mutta kuusivuotiaiden osalta erot ovat selkeämpiä. Haastattelussa kuusivuotiaat keskoslapset saivat merkitsevästi enemmän pisteitä sensoriikkaa käsittelevästä osiosta. Tämä vahvistaa aikaisempien tutkimusten tuloksia, joiden perusteella keskoslasten suualueen sensoriikassa on havaittavissa poikkeavuuksia (Dodrill ym., 2004; Pridham ym., 2007; Samara ym., 2010; Törölä ym., 2012). Aikaisemmin on todettu letkuruokinnan aiheuttavan oraalialueen sensoriikan poikkeavuutta keskoslapsilla (Dodrill ym., 2004). Tutkimukseni keskoslasten osalta ei ole tiedossa, onko letkuruokinta ollut käytössä ja kuinka kauan, joten sen yhteyttä sensoriikan osa-alueen pisteisiin ei voida varmistaa. Keskoslasten sensoriikan ongelmien taustalla voi letkuruokinnan lisäksi olla myös rintaruokinnan varhainen lopettaminen. Keskoslasten on raportoitu olevan rintaruokinnalla paljon harvemmin kuin täysiaikaisena syntyneet lapset (Cerro ym., 2002; Perrella ym., 2012). Rintaruokinnalla on kuitenkin merkitystä orofakiaalisen alueen toiminnan ja rakenteiden kehitykseen, johon kuuluu myös sensoriikan kehittyminen (Medeiros ym., 2009). Viisivuotiaiden ryhmässä sensoriikan osa-alueesta sai pisteen vain kaksi keskoslasta, kun kuusivuotiaissa pisteen sai kuusi keskoslasta. Viisivuotiaiden keskoslasten ryhmä taas oli lähes kolmanneksen isompi kuin kuusivuotiaiden. Muiden sensoriikkaan vaikuttavien tekijöiden, kuten letkuruokinnan sekä rintaruokinnan osuuden selvittäminen olisi voinut selventää keskosryhmien välistä suurta eroavaisuutta. NOT S:n sensoriikan osiosta saa pisteen, mikäli lapsi laittaa ruokaa liikaa suuhun tai yökkäilee hampaita harjatessa. Keskoslapsilla on raportoitu

33 30 esiintyvän jonkin verran sotkuisuutta syödessä (Cerro ym., 2002). Tutkimuksessani ei ole tiedossa kumpaa tarkastelluista piirteistä keskoslapsilla on esiintynyt enemmän, mutta liian suurten suullisten ottaminen voisi Cerron ja kumppaneiden (2002) tuloksiin pohjaten olla todennäköisempi vaihtoehto. Mielenkiintoinen havainto on, ettei keskoslasten ryhmissä raportoitu esiintyvän merkitsevästi enemmän oraalisia tapoja. Kyseisessä osa-alueessa olisi voinut odottaa olevan useita pisteen saaneita, sillä keskoslapsilla on raportoitu esiintyvän enemmän esimerkiksi peukalon imemistä (Ferrini, Marba & Gavião, 2008). Pidempään kestäneen rintaruokinnan on todettu vähentävän oraalisia tapoja (Medeiros ym., 2009), joten on mahdollista, että myös tähän tutkimukseen osallistuneet keskoslapset ovat olleet keskimääräistä pidempään rintaruokinnalla. NOT S-haastattelu ei kuitenkaan anna tähän kysymykseen vastausta. Mielenkiintoista on myös se, että oraalisia tapoja raportoitiin sekä verrokeilla että keskoslapsilla enemmän kuusivuotiaana kuin viisivuotiaana. Tämän eroavaisuuden syytä on mahdotonta luotettavasti todeta, mutta yksi mahdollinen selitys voi olla kuusivuotiaana aloitettava esikoulu. Esikouluun meneminen on lapselle suuri elämänmuutos, jonka mahdollisesti aiheuttamaa stressiä lapsi saattaa lievittää peukalon imemisellä (Miller, 2006). Myös yleisemmin NOT Stuloksia tarkastellessa on havaittavissa kuusivuotiaiden ryhmässä enemmän eroja verrokkeihin sekä haastattelussa että tutkimuksessa. Ikäryhmien välisessä vertailussa on kuitenkin syytä muistaa ryhmien pienet koot ja kokoerot toisiinsa nähden. Prefrontaalinen aivokuori kasvaa merkittävässä määrin 5 11-vuoden iässä, mikä aiheuttaa selvästi havaittavissa olevia muutoksia niin lapsen motoriikassa kuin käyttäytymisessä (Sowell ym., 2004). Tämä myös kaikilla täysiaikaisena syntyneillä lapsilla esiintyvä neurologinen muutos voi osaltaan selventää tutkimuksessa havaittavia ikäryhmien välisiä eroja. Koska merkitseviä eroja on havaittavissa vain yksittäisissä osa-alueissa, voidaan todeta keskoslasten orofakiaalisten taitojen poikkeavuuksien olevan tämän tutkimuksen perusteella lieviä. Aikaisemmissa tutkimuksissa on todettu NOT S:n seulovan orofakiaalisen toiminnan poikkeavuuksia tapauksissa, joissa on jo ennen arviointia osattu odottaa selkeitä eroavaisuuksia (Bergendal ym., 2009; Lundeborg ym., 2009; Saeves ym., 2011). Tutkimukseni tulokset kuitenkin osoittavat NOT-S:n seulovan myös keskoslasten kaltaisissa lievemmissä tapauksissa, mutta erot verrokkeihin ovat selkeästi vähäisempiä kuin esimerkiksi Parkinsonin tautia sairastavilla henkilöillä

34 31 (Bakke ym., 2011). Tulosten perusteella keskoslapset saivat pisteitä erityisesti sensoriikkaa ja hengitystä koskevista osioista, kuten voitiin myös aikaisemman tietämyksen perusteella olettaa (Calhoun ym., 2010; Dodrill ym., 2004; Hibbs ym., 2008; Paavonen ym., 2007; Törölä ym., 2012). 5.2 Sukupuolten väliset erot sekä syntymäpainon ja raskauden keston yhteys NOT S tuloksiin Tarkasteltaessa sukupuolten välisiä eroja NOT S-seulonnan tuloksissa on havaittavissa, että keskospojat suoriutuivat haastattelussa sekä keskostyttöjä että täysiaikaisena syntyneitä poikia heikommin. Koko seulontaa tai testiosiota erillisenä tarkasteltaessa tilastollisesti merkitseviä eroja ei ollut havaittavissa eri sukupuolten välillä. Tulokset tukevat aiempia tutkimustuloksia, joissa keskospoikien on raportoitu suoriutuvan tyttöjä heikommin oraalimotoriikkaa arvioivista tehtävistä (Jennische & Sedin, 1999). Suualueen motorisista suorituksista ainoastaan artikulaatioliikkeiden jäljentäminen onnistui kyseisessä tutkimuksessa keskospojilla tyttöjä paremmin. Myös täysiaikaisena syntyneiden lasten välillä on havaittu sukupuolten välisiä eroja motorisessa suoriutumisessa (de Bellis ym., 2001; Groeschel ym., 2010; Liu ym, 2001), joten eroja voitiin olettaa esiintyvän myös keskoslapsilla. Jennischen ja Sedinin (1999) tutkimuksen tulosten perusteella olisi voinut odottaa keskospojilta heikompaa suoriutumista erityisesti NOT S:n tutkimusosiossa. Sukupuolten väliset erot kuitenkin tasoittuvat selvästi, mikäli raskaus on kestänyt yli 27 raskausviikkoa (Kent, Wright & Abdel-Latif, 2012). Tämä voi osaltaan selventää vähäistä eroa NOT S:n tutkimusosion pisteissä, sillä tutkimukseeni osallistuneista lapsista yli puolet oli syntynyt 29. raskausviikolla tai myöhemmin. Tutkimuksessani ei ole eritelty tarkemmin alle 28. raskausviikolla syntyneitä, ja erot tyttöjen ja poikien välillä saattaisivat näkyä juuri erittäin ennenaikaisina syntyneiden ryhmässä. Tulokset osoittavat myös, että syntymäpainolla oli yhteys suoriutumiseen haastatteluosiossa. Merkitseviä eroja oli havaittavissa riippuen siitä, oliko lapsi erittäin pienipainoinen (alle 1000 g), hyvin pienipainoinen ( g) vai lievästi pienipainoinen ( g). Tulosten perusteella voidaan todeta, että erittäin

35 32 pienipainoiset keskoslapset suoriutuivat lievästi pienipainoisia lapsia heikommin haastatteluosiossa. Sitä vastoin raskauden kestolla ei ollut yhteyttä NOT S-seulonnan tuloksiin. Aikaisempien tutkimusten perusteella oli syytä olettaa, että mitä pienipainoisempi lapsi on, sitä enemmän esiintyy orofakiaalisen toiminnan poikkeavuuksia (van Baar ym., 2005; Jongmans ym., 1997; de Kieviet ym., 2009; Kok, 1998; Vohr, 2010). Tutkimuksen tulokset ovatkin siinä suhteessa yllättävät, sillä ainoastaan haastattelussa oli havaittavissa merkitseviä eroja syntymäpainoryhmissä. Haastatteluosiossa lievästi ja hyvin pienipainoisten ryhmissä pisteitä saaneiden lasten lukumäärät pienenivät pistemäärän kasvaessa, kun taas erittäin pienipainoisilla keskoslapsilla esiintyi useammin suurempia pistemääriä. Tulosten perusteella voidaan vetää johtopäätös, että kaikista pienimmät keskoslapset suoriutuivat heikoimmin NOT S-seulonnan haastatteluosiossa. Vaikka tilastollisesti merkitseviä eroja oli havaittavissa vain haastattelun osalta, on kuitenkin syytä huomioida pistemäärien olevan korkeampia hyvin ja lievästi pienipainoisilla lapsilla kuin erittäin pienipainoisilla lapsilla koko NOT S-seulassa. Huomionarvoista on, ettei raskauden kestolla ollut havaittavissa merkitsevää yhteyttä NOT S-suoriutumiseen. Tutkimuksessa ei otettu tulosten tarkastelussa huomioon olivatko keskoslapset raskauden kestoon nähden sopivan kokoisia (AGA) vai pienikokoisia (SGA). Tämä olisi saattanut antaa lisätietoa tulosten tarkasteluun, sillä mm. Kok kumppaneineen (1998) on todennut vaikeuksia esiintyvän nimenomaan keskoslapsilla, jotka ovat samanaikaisesti myös SGA-lapsia. Lisäksi sekä haastattelun sekä tutkimusosion osiokohtainen tarkastelu olisi saattanut tuoda esille sen, missä osaalueissa eriasteisesti ennenaikaiset keskoslapset suoriutuvat heikoimmin. Aiemman tutkimustuloksen perusteella sensoriikan sekä pureskelun ja nielemisen osa-alueiden ongelmia olisi saattanut ilmetä lievästikin ennenaikaisesti syntyneillä keskoslapsilla (Dodrill ym., 2004). 5.3 Tulosten luotettavuus ja yleistettävyys Tutkimustulosten luotettavuutta lisää pisteytyksen kalibrointi, joka on tehty ennen keskoslasten testausten arviointia. Kalibroinnissa arvioin yhteensä yhdeksän 5 6- vuotiasta täysiaikaisena syntynyttä lasta Oulun päiväkodeista. Arvioinnit videoitiin ja pisteytystä käytiin läpi yhdessä tutkielmani ohjaajan Anneli Ylihervan sekä NOT S -

36 33 menetelmän kehittäjäryhmän tutkijan Anita McAllisterin kanssa. Pisteytyksen kalibroinnilla pyrittiin minimoimaan sen vaikutus, etten ollut itse testannut tutkimuksessani mukana olevia keskoslapsia. Pisteytyskriteerien määrittäminen yhdessä ohjaajan ja NOT S: kehittäjän kanssa lisäksi toi luotettavuutta siihen, että arviointi tehtiin mahdollisimman samankaltaisesti suomalaisille keskoslapsille ja ruotsalaisille verrokeille. Tulosten luotettavuutta saattaa heikentää se, että pisteytys on tehty videointien perusteella näkemättä lapsia. Videoinnista on esimerkiksi mahdotonta varmistaa purentalihasten toimintaa. Myös pehmeän suulaen toiminnan arvioinnissa pisteytyksen on tehnyt eri testaaja. Toisaalta kyseisten osioiden pisteytyksessä erehtymisen mahdollisuus on hyvin pieni. Lisäksi videointi mahdollisti epävarmojen osioiden tarkistamisen itsenäisesti tai yhdessä ohjaaja Anneli Ylihervan kanssa. Testaajat olivat myös kirjanneet mahdolliset pisteet niistä osioista, joita ei ole mahdollista arvioida videoinnilta. Tutkimuksessa mukana olleet lapset ovat osallistuneet laajempaan valtakunnalliseen tutkimusprojektiin. NOT S-seulonta on ollut ainoastaan yksi monista testeistä, ja samana päivänä on saatettu testata lasta useammalla eri arviointimenetelmällä. Tämä onkin saattanut vaikuttaa lasten suorituksiin sekä keskittymiseen. Testauksia on tehnyt lisäksi kaksi eri henkilöä, joten NOT S-seulonnan suoritustavat ovat saattaneet vaihdella jossain määrin eri arvioitsijoiden välillä. Testi on suunniteltu kuitenkin mahdollisimman helposti toteutettavaksi seulaksi, jonka ei ole tarkoituskaan selvittää ongelmakohtia erityisen yksityiskohtaisesti. Tämän ansiosta kahden eri testaajan toimintatapojen erot eivät välttämättä vaikuta tuloksiin merkittävästi. Sukupuolten välisiä tuloksia yleistettäessä on syytä huomioida, että tutkimukseen osallistui puolet vähemmän tyttöjä kuin poikia. Toisaalta tyttöjen vähäinen määrä saattoi myös kaventaa eroa poikiin. Myös eri painoluokkien välisiä eroja yleistettäessä on syytä ottaa huomioon, että hyvin pienipainoisten keskoslasten ryhmä oli kaksinkertainen suhteessa kahteen muuhun ryhmään. Tämä saattoi osaltaan vaikuttaa esimerkiksi siihen, ettei merkitseviä eroja havaittu tutkimusosiossa. Haastatteluosiossa pisteet annetaan lapsen vanhemman havaintojen perusteella, joten näkemys osiossa arvioitavista taidoista on hyvin subjektiivinen. Testaajan onkin

37 34 tärkeää osata tulkita vanhempien vastaukset oikein, jotta pisteytys olisi mahdollisimman todenmukainen. Vanhempien haastattelun on kuitenkin todettu esimerkiksi psykologisissa tutkimuksissa olevan luotettava ja jopa testaajan tekemää arviota parempi tutkimusmenetelmä (Dirks & Boyle, 2010). 5.4 Tutkimuksen kliininen merkitys ja jatkotutkimusehdotuksia Tämä tutkimus tarjoaa mielenkiintoista uutta tietoa keskoslasten orofakiaalisista taidoista 5 6-vuotiaana. Kyseinen ikäkausi on erityisen tärkeä lapsen kehityksessä, sillä se edeltää koulun aloittamista. Tutkimukseni tulosten perusteella keskoslapsilla on havaittavissa lieviä orofakiaalisen alueen toiminnan poikkeavuuksia 5 6-vuoden iässä. Tulosten perusteella voidaan todeta NOT S-menetelmän olevan käytettävissä myös muiden lievempien tapausten kohdalla. Tulokset osoittavat erityisesti haastatteluosion erottelevan tutkimusosiota paremmin ongelmakohtia. Myös aikaisemmat tutkimukset osoittavat pelkän haastattelun seulovan orofakiaalisen toiminnan poikkeavuuksia tehokkaasti (Bergendal ym., 2009; Lundeborg ym., 2009). Kliinisessä työssä NOT Sseulonnan haastatteluosio voi siis auttaa hankkimaan tärkeää tietoa monenlaisten asiakkaiden orofakiaalisista taidoista. Pelkkää haastattelua käytettäessä on kuitenkin syytä huomioida, että vastaukset ovat huoltajan tai vanhemman subjektiivisia näkemyksiä, eivätkä testaajan omia havaintoja. Jatkotutkimusta tarvittaisiinkin NOT S-seulonnan haastatteluosion luotettavuudesta erillisenä menetelmänä orofakiaalisen alueen toiminnan poikkeavuuksien kartoittamiseksi. Sensoriikan osalta tulokset olivat ristiriitaiset viisi- ja kuusivuotiaiden keskoslasten välillä, joten erityisesti kyseisen osa-alueen tarkempi tarkastelu olisi tarpeen. Sensoriikan ongelmat liittyvät erityisesti syömisvaikeuksiin, ja voisivat selittää keskoslapsilla esiintyviä behavioraalisia syömisvaikeuksia ja syömisen sotkuisuutta (Cerro ym., 2002; Samara ym., 2010; Törölä ym., 2012). Jatkotutkimuksen kannalta olisi myös erityisen mielenkiintoista tarkastella erittäin pienipainoisina ja ennenaikaisina syntyneiden lasten suoriutumisia seulonnassa, sillä tämä tutkimus ei antanut heidän orofakiaalisista taidoistaan tarkempaa osiokohtaista tietoa. Tulokset kuitenkin viittaavat siihen, että heidän ryhmässään voisi olla havaittavissa selkeämpiä eroja sukupuoltenkin välillä. Tutkimuksessani ei myöskään otettu huomioon, olivatko keskoslapset raskausaikaan nähden pienikokoisia (SGA). Nimenomaan SGA-lapsilla

38 35 on raportoitu olevan keskoslapsia vielä suurempi riski eriasteisiin vaikeuksiin, jotka voisivat näkyä NOT S-seulonnan eri osa-alueissa (Black ym., 2004; Kok ym., 1998;) Ennenaikainen syntymä ja pieni syntymäpaino ovat tekijöitä, joilla on usein vaikutusta lapsen kokonaisvaltaiseen kehitykseen. Tästä syystä kliinisessä työssä on hyvä selvittää taustatietoa raskauteen ja synnytykseen liittyvistä seikoista. Tutkimukseni tulokset vahvistavat keskosuuden huomioimisen tärkeyden myös oraalimotoriikkaa arvioitaessa ja kuntouttaessa.

39 36 LÄHTEET Ajdacic-Gross, V., Vetter, S., Müller, M., Kawohl, W., Frey, F., Lupi, G., ym. (2010). Risk factors for stuttering: a secondary analysis of a large data base. European Archives of Psychiatry & Clinical Neuroscience, 260, Aliyu, M. H., Lynch, O., Belogolovkin, V., Zoorob, R., & Salihu, H. M. (2010). Maternal alcohol use and medically indicated vs. spontaneous preterm birth outcomes: a population-based study. European Journal of Public Health, 20, Amaizu, N., Shulman, R. J., Schanler, R. J., & Lau, C. (2008). Maturation of oral feeding skills in preterm infants. Acta Pædiatrica, 97, Anderson, P., & Doyle, L. W. (2003). Neurobehavioral outcomes of school-age children born extremely low birth weight or very preterm in the 1990s. JAMA, 289, Andersson, M., & Nordin, E. (2011). Normering av Nordiskt Orofacialt Test- Screening (NOT S) för barn 6:0-8:0 år. Pro gradu -tutkielma: Linköpingin yliopisto. Arvedson, J., Clark, H., Lazarus, C., Schooling, T., & Frymark, T. (2010). Evidencebased systematic review: Effects of oral motor interventions on feeding and swallowing in preterm infants. American Journal of Speech-Language Pathology, 19, Avivi-Arbera, L., Martin, R., Lee, J. -C., & Sessle, B. J. (2011). Face sensorimotor cortex and its neuroplasticity related to orofacial sensorimotor functions. Archives of Oral Biology, 56, Bakke, M., Bergendal, B., McAllister, A., Sjögreen, L., & Åsten, P. (2007). Development and evaluation of a comprehensive screening for orofacial dysfunction. Swedish Dental Journal, 31,

40 37 Bakke, M., Larsen, S. L., Lautrup, C., & Karlsborg, M. (2011). Orofacial function and oral health in patients with Parkinson's disease. European Journal of Oral Sciences 119, Battaglia, F. C., & Lubchenco, L. O. (1967). A practical classification of newborn infants by weight and gestational age. Journal of Pediatrics, 71, Behrman, R. E., & Butler, A. S. (2006). Preterm birth : causes, consequences, and prevention. Washington, DC : National Academies Press. Bergendal, B., McAllister, A., & Stecksén-Blicks, C. (2009). Orofacial dysfunction in ectodermal dysplasias measured using the Nordic Orofacial Test-Screening protocol. Acta Odontologica Scandinavica, 67, Bhandari, V., Buhimschi, C. S., Han, C. S., Lee, S. Y., Pettker, C. M., Campbell, K. H., ym. (2011). Cord blood erythropoietin and interleukin-6 for prediction of intraventricular hemorrhage in the preterm neonate. Journal of Maternal-Fetal & Neonatal Medicine, 24, Bingham, P., Ashikaga, T., & Abbasi, S. (2012). Relationship of neonatal oral motor assessment scale to feeding performance of premature infants. Journal of Neonatal Nursing, 18, Black, M. M., Sazawal, S., Black, R. E., Khosla, S., Kumar, J., & Menon, V. (2004). Cognitive and motor development among small-for-gestational-age infants: Impact of zinc supplementation, birth weight, and caregiving practices. Pediatrics, 113, Blackmon, L. R., Batton, D. G., Bell, E. F., Denson, S. E., Engle, W. A., Kanto W. P. ym. (2004). Age terminology during the perinatal period. Pediatrics, 114, Breslau, N., Chilcoat, H. D., Johnson, E. O., Andreski, P., & Lucia, V.C. (2000). Neurologic soft signs and low birthweight: Their association and neuropsychiatric implications. Biological Psychiatry, 47,

41 38 Bunton, K. (2008). Speech versus nonspeech: different tasks, different neural organization. Seminars in Speech and Language, 29, Calhoun S. L., Vgontzas A. N., Mayes S. D., Tsaoussoglou M., Sauder K., Mahr F., ym. (2010). Prenatal and perinatal complications: is it the link between race and SES and childhood sleep disordered breathing? Journal of Clinical Sleep Medicine, 6, Cattani, A., Bonifacio, S., Fertz, M., Iverson, J. M., Zocconi, E., & Caselli, M. C. (2010). Communicative and linguistic development in preterm children: a longitudinal study from 12 to 24 months. International Journal of Language & Communication Disorders, 45, Carruth, B. R., & Skinner, J. D. (2002). Feeding behaviors and other motor development in healthy children (2 24 months). Journal of the American College of Nutrition, 21, Cerro, N., Zeunert, S., Simmer, K. N., & Daniels, L. A. (2002). Eating behaviour of children years born preterm: Parents perceptions, Journal of Paediatrics and Child Health, 38, de Bellis, M. D., Keshavan, M. S., Beers, S. R., Hall, J., Frustaci, K., Masalehdan, A., ym. (2001). Sex differences in brain maturation during childhood and adolescence. Cerebral Cortex, 11, de Kieviet, J. F., Piek, J. P., Aarnoudse-Moens, C. S., & Oosterlaan, J. (2009). Motor development in very preterm and very low-birth-weight children from birth to adolescence. JAMA, 302, Delaney, A. L., & Arvedson, J. C. (2008). Development of swallowing and feeding: Prenatal through first year of life. Developmental Disabilities Research Reviews, 14,

42 39 Dirks, M. A. & Boyle, M. H. (2010). The comparability of mother-report structuredinterviews and checklists for the quantificationof youth externalizing symptoms. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 51, Dodrill, P., MacMahon, S., Ward, E., Weir, K., Donovan, T., & Riddle, B. (2004). Long-term oral sensitivity and feeding skills of low-risk pre-term infants. Early Human Development, 76, Engstrand, O. (1999). Swedish. In International Phonetic Association (Ed.), Handbook of the international phonetic association a guide to the use of the international alphabet (s ). Cambridge: Cambridge University Press. Engle, W. A., Tomashek, K. M., & Wallman, C. (2007). ''Late-preterm'' infants: A population at risk. Pediatrics, 120, Ferrini, F. R. D., Marba, S. T. M., & Gavião, M. B. D. (2008). Oral conditions in very low and extremely low birth weight children. Journal of Dentistry for Children, 75, Gavin, A. R., Holzman, C., Siefert, K., & Tian, Y. (2009). Maternal depressive symptoms, depression and psychiatric medication use in relation to risk of preterm delivery. Women s Health Issues, 19, Goldenberg, R. L., & McClure, E. M. (2010). The epidemiology of preterm birth, teoksessa V. Berghella (toim.). Preterm birth : Prevention and management (s ). West Sussex: Wiley Blackwell. Goldenberg, R. L., Culhane, J. F., Iams, J. D., & Romero, R. (2008). Epidemiology and causes of preterm birth. Lancet, 371, Gustavsson, C., Skoglund, C., & Thelin, H. (2007). Normering av Nordiskt Orofacialt Test Screening (NOT S) för barn i åldrarna 3 till 6 år. Pro gradu -tutkielma: Linköpingin yliopisto.

43 40 Green, J. R., Moore, C. A., Higashikawa, M., & Steeve, R.W. (2000). The physiologic development of speech motor control: Lip and jaw coordination. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 43, Green, J. R., Moore, C. A., & Reilly, K. J. (2002). The sequential development of jaw and lip control for speech. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 45, Groeschel, S., Vollmer, B., King, M. D., & Connelly, A. (2010). Developmental changes in cerebral grey and white matter volume from infancy to adulthood. International Journal of Developmental Neuroscience, 28, Gökçen-Röhlig, B., Kipirdi, S., Baca, E., Keskin, H., & Sato, S. (2012). Evaluation of orofacial function in temporomandibular disorder patients after low-level laser therapy. Acta Odontologica Scandinavica, early online, 1 6. doi: / Hibbs, A. M., Johnson, N. L., Rosen, C. L., Kirchner, H. L., Martin, R., Storfer-Isser A., ym. (2008). Prenatal and neonatal risk factors for sleep disordered breathing in school-aged children born preterm. Journal of Pediatrics 153, Hille, E. T. M., Lya den Ouden, A., Saigal, S., Wolke, D. Lambert, M., Whitaker, A., ym. (2001). Behavioural problems in children who weigh 1000 g or less at birth in four countries. Lancet, 357, Houstis, O., & Kiliaridis, S. (2009). Gender and age differences in facial expressions. European Journal of Orthodontics, 31, Isotani, S. M., Azevedo, M. F., Chiari, B. M., & Perissinoto, J. (2009). Expressive language of two year-old pre-term and full-term children. Profono, 21, Jaddoe, V. W. V., Troe, E.-J., Hofman, A., Mackenbach, J. P., Moll, H. A., Steegers, E. A. P., ym. (2008). Active and passive maternal smoking during pregnancy and the risks of low birthweight and preterm birth: the Generation R Study. Paediatric and Perinatal Epidemiology, 22,

44 41 Jakobsson, M. Gissler, M., Paavonen, J., & Tapper, A.-M. (2008). The incidence of preterm deliveries decreases in Finland. An International Journal of Obstetrics & Gynaecology, 115, Jennische, M., & Sedin, G. (1999). Speech and language skills in children who required neonatal intensive care. II. Linguistic skills at 6½ years of age. Acta Pædiatrica, 88, Jennische, M., & Sedin, G. (2003). Gender differences in outcome after neonatal intensive care: speech and language skills are less influenced in boys than in girls at 6.5 years. Acta Pædiatrica, 92, Johansson, S., & Cnattigius, S. (2010). Epidemiology of preterm birth. Teoksessa C. Nosarti, R. M. Murray & M. Hack (toim.). Neurodevelopmental outcomes of preterm birth. From childhood to adult life (s. 1 16), Edinburgh: Cambridge University Press. Jongmans, M., Mercuri, E., de Vries, L., Dubowitz, L., & Henderson, S. E. (1997). Minor neurological signs and perceptual-motor difficulties in prematurely born children. Archives of Disease in Childhood, 76, F9 F14. Kaditis, A. G., Finder, J., Alexopoulos, E. I., Starantzis, K., Tanou, K., & Molyvdas, P. A. (2004). Sleep-Disordered Breathing in 3,680 Greek Children. Pediatric Pulmonology, 37, Kern, S., & Gayraud, F. (2007). Influence of preterm birth on early lexical and grammatical acquisition. First Language, 27, Kent, R. D. (1999). Motor control: Neurophysiology and functional development. Teoksessa A. J. Caruso & E. A. Strand (toim.). Clinical management of motor speech disorders in children (s ). New York: Thieme. Kent, A. L., Wright, I. M., & Abdel-Latif, M. E. (2012). Mortality and adverse neurologic outcomes are greater in preterm male infants. Pediatrics, 129,

45 42 Klebermass-Schrehof, K., Czaba, C., Olischar, M., Fuiko, R. Waldhoer, T., Rona, Z., ym. (2012). Impact of low-grade intraventricular hemorrhage on long-term neurodevelopmental outcome in preterm infants. Child's Nervous System, 28, Kok, J. H., Lya den Ouden, A., Verloove-Vanhorick, S., & Brand, R. (1998). Outcome of very preterm small for gestational age infants: the first nine years of life. British Journal of Obstetrics and Gynaecology, 105, Kortesmaa, M., Heimonen, K., Merikoski, H., Warma, M.-L. & Varpela, V. Reynell Developmental Language Scales III. Jyväskylä: Psykologien Kustannus Oy. Kunnari, S., Yliherva, A., Paavola, L., & Peltoniemi, O. M. (2012). Expressive language skills in Finnish two-year-old extremely- and very-low-birth-weight preterm children. Folia Phoniatrica et Logopedica, 64, Kuusinen, J. & Blåfield, L. (1972). ITPA:n teoria, ominaisuudet ja käyttö. Jyväskylä: Jyväskylän yliopistopaino. Largo, R. H., Molinari, L., Kundu, S., Lipp, A., & Duc, G. (1990). Intellectual outcome, speech and school performance in high risk preterm children with birth weight appropriate for gestational age. European Journal of Pediatrics, 149, Lau, C., Alagugurusamy, R., Schanler, R. J., Smith, E. O., & Shulman, R. J. (2000). Characterization of the developmental stages of sucking in preterm infants during bottle feeding. Acta Pædiatrica, 89, Lau, C., Smith, E. O., & Schanler, R. (2003). Coordination of suck-swallow and swallow respiration in preterm infants. Acta Pædiatrica, 92, Leme, M. S., Barbosa, T. S., & Gavião, M. B. D. (2011). Brazilian version of the Nordic Orofacial Test Screening (NOT S) for evaluation of orofacial dysfunctions. Pesquisa Brasileira em Odontopediatria e Clinica Integrada, 11,

46 43 Leversen, K. T., Sommerfelt, K., Elgen, I. B., Eide, G. E., Irgens, L. M., Júlíusson, P. B. ym. (2012). Prediction of outcome at 5 years from assessments at 2 years among extremely preterm children: A Norwegian national cohort study. Acta Pædiatrica, 101, Lindström, K., Lindblad, F., & Hjern, A. (2011). Preterm birth and attentiondeficit/hyperactivity disorder in schoolchildren. Pediatrics, 127, Liu, Y., Metems, T., Absil, J., De Maertelaer, V., Balériaux, D., David, P., et al. (2011). Gender differences in language and motor-related fibers in a population of healthy preterm neonates at term-equivalent age: a diffusion tensor and probablistic tractographystudy. American Journal of Neuroradiology, 32, Liukkonen, K., Virkkula, P., Aronen, E. T., Kirjavainen, T., & Pitkäranta, A. (2008). All snoring is not adenoids in young children. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology,72, Lundeborg, I., McAllister, A., Graf, J., Ericsson, E., & Hultcrantz, E. (2009). Oral motor dysfunction in children with adenotonsillar hypertrophy effects of surgery. Logopedics Phoniatrics Vocology, 34, Marlow, N., Roberts, B. L., & Cooke, R. W. I. (1989). Motor skills in extremely low birthweight children at the age of 6 years. Archives of Disease in Childhood, 64, Marquezin, M. C. S., Kobayashi, F. Y., Montes, A. B. M.,, Gavião, M. B. D., & Castelo, P. M. (2012). Assessment of masticatory performance, bite force, orthodontic treatment need and orofacial dysfunction in children and adolescents. Archives of Oral Biology, 58, McAllister, A., & Lundeborg, I. (2013). Sensorimotor functions in typically developing children 3 to 8 years old; assessed by the Nordic orofacial test, NOT-S. In press, Journal of Medical Speech-Language Pathology, 1.

47 44 McGowen F. X., Kenna M. A., Fleming J. A., & O Connor T. (1992). Adenotonsillectomy for upper airway obstruction carries increased risk in children with a history of prematurity. Pediatric Pulmonology, 31, Medeiros, A. P. M., Ferreira, J. L. F., & de Felício, C. M. (2009). Correlation between feeding methods, non-nutritive sucking and orofacial behaviors. Pró-Fono Revista de Atualização Científica, 21, Meloni, A., Antonelle, A., Deiana, S., Rocca, A., Atzel, A., Paoletti, A. M. ym. (2010). Late preterm: obstetric management. The Journal of Maternal-Fetal and Neonatal Medicine, 23, Miller, A. J. (2002). Oral and pharyngeal reflexes in the mammalian nervous system: Their diverse range in complexity and the pivotal role of the tongue. Critical Reviews in Oral Biology & Medicine, 13, Miller, S. A. (2006). Self Soothing. Preschoolers discover their own ways to comfort themselves. Scholastic Parent & Child, 4, Miller, J. L., Macedonia, C., & Sonies, B. C. (2006). Sex differences in prenatal oralmotor function and development. Developmental Medicine & Child Neurology, 48, Moss, T. J. M. (2006). Respiratory consequences of preterm birth. Clinical and Experimental Pharmacology and Physiology, 33, Moyers, R.E. (1971). Postnatal development of the orofacial musculature. ASHA Reports, 6, Mun-H-center ( ). Luettu , osoitteesta Nienstedt, W., Hänninen, O., Arstila, A., & Björqvist, S.-E. (1999). Ihmisen fysiologia ja anatomia ( painos). Helsinki: Werner-Söderström Osakeyhtiö.

48 45 Nilsson, K. (2004). Dysfaattisten lasten kertomusten koherenssi. Logopedian pro gradu-tutkielma. Helsingin yliopiston puhetieteiden laitos: Helsingin yliopistopaino. Nykvist, K. H. (2008). Early attainment of breastfeeding competence in very preterm infants. Acta Paediatrica, 97, Olsén, P., & Vainionpää, L. (2000). Keskosen neurologinen ennuste. Duodecim, 116, Paavonen, E. J., Strang-Karlsson, S., Räikkönen, K., Heinonen, K., Pesonen, A. K., Hovi, P., ym. (2007). Very low birth weight increases risk for sleep-disordered breathing in young adulthood: the Helsinki Study of very low birth weight adults. Pediatrics, 120, Padilla, G. V., Grant, M., Wong, H., Hansen, B. W., Hanson, R. L., Bergstrom, N., & Kubo, W. R. (1979). Subjective distresses of nasogastric tube feeding. Journal of Parental and Enteral Nutrition, 3, Patra, J., Bakker, R., Irving, H., Jaddoe, V. W., Malini, S., & Rehm, J. (2011). Doseresponse relationship between alcohol consumption before and during pregnancy and the risks of low birthweight, preterm birth and small for gestational age (SGA) a systematic review and meta-analyses. An International Journal of Obstetrics and Gynaecology, 118, Perrella, S. L., Williams, J., Nathan, E. A., Fenwick, J., Hartman, P. E., & Geddes, D. T. (2012). Influences on breastfeeding outcomes for healthy term and preterm/sick infants. The Official Journal of the Academy of Breastfeeding Medicine, 7, Petrini, J. R., Dias, T., McCormick, M. C., Massolo, M. L., Green, N. S., & Escobar, G. J. (2009). Increased risk of adverse neurological development for late preterm infants. The Journal of Pediatrics, 154, Pinheiro, M. & Freire-Maia, N. (1994). Ectodermal dysplasias: a clinical classification and a causal review. American Journal of Medical Genetics,/53,/

49 46 Poskiparta, E., Niemi, P., & Lepola, J. (1994). Diagnostiset testit 1. Lukeminen ja kirjoittaminen. Turku: Turun yliopisto, Oppimistutkimuksen keskus. Pridham, K., Steward, D., Thoyre, S., Brown, R., & Brown., L. (2007). Feeding skill performance in premature infants during the first year. Early Human Development, 83, Requejo, J. H., & Merialdi, M. (2010). The global impact of preterm birth. Teoksessa V. Berghella (toim.), Preterm Birth : Prevention and Management (s.1 7). Hoboken: Wiley-Blackwell. Salokorpi, T., Rautio, T., Sajaniemi, N., Serenius-Sirve, S., Tuomi, H., & von Wendt, L. (2001). Neurological development up to the age of four years of extremely low birthweight infants born in Southern Finland Acta Pædiatrica, 90, Saeves, R., Åsten, P., Storhaug, K., & Bågesund, M. (2011). Orofacial dysfunction in individuals with Prader-Willi syndrome assessed with NOT S. Acta Odontologica Scandinavica, 69, Samara, M., Johnson, S., Lamberts, K., Marlow, N., & Wolke, D. (2010). Eating problems at age 6 years in a whole population sample of extremely preterm children. Developmental Medicine & Child Neurology, 52, Savinainen-Makkonen, T., & Kunnari, S. (2012). Äännevirheet ja niiden kuntoutus. Teoksessa S. Kunnari & Savinainen-Makkonen, T. (toim.), Pienten sanat. Lasten äänteellinen kehitys (s ). Juva: PS-Kustannus. Skranes, J., Vangberg, T.R., Kulseng, S., Indredavik, M.S., Evensen, K.A.I., Martinussen, M., ym. (2007). Clinical findings and white matter abnormalities seen on diffusion tensor imaging in adolescents with very low birth weight. Brain, 130, Slattery, M. M., & Morrison, J. J. (2002). Preterm delivery. Lancet, 360,

50 47 Smith, A. (1992). The control of orofacial movements in speech. Critical Reviews in Oral Biology & Medicine, 3, Sowell, E. R., Thompson, P. M., Leonard, C. M., Welcome, S. E., Kan, E., & Toga, A. W. (2004). Longitudinal mapping of cortical thickness and brain growth in normal children. The Journal of Neuroscience, 24, Stevenson, D. K., Verter, E. J., Fanaroff, A. A., Oh, W., Ehrenkranz, R. A., Shankaran, S., ym. (2000). Sex differences in outcomes of very low birthweight infants: the newborn male disadvantage. Archives of Disease in Childhood. Fetal and Neonatal Edition, 83, F182 F185. Stoll, B. J., Hansen, N. I., Bell, E. F., Shankaran, S., Laptook, A. R., Walsh, M. C., ym. (2010). Neonatal outcomes of extremely preterm infants from the NICHD neonatal research network. Pediatrics, 126, Strand, E. A., & McCauley, R. J. (1999). Assessment procedures for treatment planning in children with phonologic and motor speech disorders. Teoksessa A. J. Caruso & E. A. Strand (toim.), Clinical management of motor speech disorders in children (s ). New York : Thieme. Strini, P. J. S. A., Strini, P. J. S. A., Barbosa, T. S., & Gavião, M. B. D (2011). Assessment of orofacial dysfunctions, salivary cortisol levels and oral health related quality of life (ORHQoL) in young adults. Archives of Oral Biology, 56, Suomi, K. (1996). Fonologian perusteita. Oulu: Yliopistopaino. Telles, M.S., & Macedo, C. S. (2008). Relationship between the motor development of the body and the acquisition of oral skills. Pró-Fono, 20, Tepper, N. K., Farr, S. L., Cohen, B. B., Nannini, A., Zhang, Z., Anderson, J. E. ym. (2012). Singleton preterm birth: risk factors and association with assisted reproductive technology. Maternal and Child Health Journal, 16,

51 48 Tuovinen, S., Ahonen, T. & Westerholm, J. (2007). Sananlöytämistesti. Jyväskylä: Niilo Mäki Instituutti. Törölä, H., Lehtihalmes, M., Yliherva, A., & Olsén, P. (2012). Feeding skill milestones of preterm infants born with extremely low birth weight (ELBW). Infant Behavior & Development, 35, van Baar, A. L., van Wassenaer, A. G., Briët, J. M., Dekker, F. W., & Kok, J. H. (2005). Very preterm birth is associated with disabilities in multiple developmental domains. Journal of Pediatric Psychology, 30, Van Marter, L. J. (2009). Epidemiology of bronchopulmonary dysplasia. Seminars in Fetal and Neonatalal Medicine,14, Vohr, B.R. (2010). Cognitive and functional outcomes of children born preterm. Teoksessa C. Nosarti, R. M. Murray & M. Hack (toim.), Neurodevelopmental outcomes of preterm birth. From childhood to adult life (s ). Edinburgh: Cambridge University Press. Vohr, B. R., Wright, L. L., Dusick, A. M., Mele, L., Verter, J., Steichen, J. J., ym. (2000). Neurodevelopmental and functional outcomes of extremely low birth weight infants in the national institute of child health and human development neonatal research network, Pediatrics, 105, Volpe, J. J. (1997). Brain injury in the premature infant. Neuropathology, clinical aspects, pathogenesis, and prevention. Clinical Perinatology, 24, Westover, A. J., & Moss, T. J. M. (2012). Effects of intrauterine infection or inflammation on fetal lung development. Clinical and Experimental Pharmacology and Physiology, 39, Wilson, E. M., Green, J. R., Yunusova, Y., & Moore, C. A. (2008). Task specificity in early oral motor development. Seminars in Speech and Language, 29,

52 49 World Health Organization. (2010). ICD-10 Version: Luettu , osoitteesta World Health Organization. (2012). Luettu , osoitteesta Yaruss, J. S. & Logan, K. J. (2002). Evaluating rate, accuracy, and fluency of young children s diadochokinetic productions: a preliminary investigation. Journal of Fluency Disorders, 27, Åsten, P. & Yliherva, A. (2008). Pohjoismainen orofakiaalinen seulontatesti. Puheterapeutti, 2,

53

54

55

56